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Enregistrement W4382344802 · doi:10.1001/jamadermatol.2023.1729

Cutaneous Manifestations, Clinical Characteristics, and Prognosis of Patients With Systemic Sclerosis Sine Scleroderma

2023· article· en· W4382344802 sur OpenAlexaff
Alain Lescoat, Suiyuan Huang, Patrícia Carreira, Elise Siegert, Jeska de Vries‐Bouwstra, Jörg H. W. Distler, Vanessa Smith, Francesco Del Galdo, Branimir Anić, Nemanja Damjanov, Simona Rednic, Camillo Ribi, Dominique Farge Bancel, Anna‐Maria Hoffmann‐Vold, Armando Gabrielli, Oliver Distler, Dinesh Khanna, Yannick Allanore, Marco Matucci‐Cerinic, Ulrich A. Walker, Florenzo Iannone, Radim Bečvář, Otylia Kowal Bielecka, Carmen Pizzorni, Francesco Ciccia, Panayiotis G. Vlachoyiannopoulos, Jiří Štork, Murat İnanç, Srđan Novak, László Czirják, Michele Iudici, Katja Perdan Pirkmajer, Bernard Coleiro, Gianluca Moroncini, Roger Hesselstrand, Mislav Radić, Alexandra Balbir‐Gurman, Andrea Lo Monaco, Raffaele Pellerito, Alessandro Giollo, Jadranka Morović‐Vergles, Christopher P. Denton, Madelon C Vonk, Jörg Henes, Vera Ortiz-Santamaría, Stefan Heitmann, Dorota Krasowska, Paul Hasler, Michaela Köhm, Ivan Foeldvari, Gianluigi Bajocchi, Maria João Salvador, Bojana Stamenković, Carlo Selmi, Mohammed Tikly, Lidia P Ananieva, Ariane L. Herrick, Ulf Müller‐Ladner, Klaus Søndergaard, Francesco Puppo, Merete Engelhart, G Szücs, Carlos de la Puente, Valeria Riccieri, Ruxandra Ionescu, Ami Sha, Ana Maria Gheorghiu, Cord Sunderkötter, Francesca Ingegnoli, Luc Mouthon, Francesco Paolo Cantatore, Susanne Ullman, Carlos Alberto von Mühlen, Maria Rosa Pozzi, Kilian Eyerich, Piotr Wiland, Marie Vanthuyne, Juan José Alegre Sancho, Kristine Herrmann, Ellen De Langhe, Marko Barešić, Miroslav Mayer, Maria Üprus, Kati Otsa, Şule Yavuz, B. Granel, Carolina de Souza Müller, Svetlana Agachi, Simon Stebbings, Alessandro Mathieu, Alessandra Vacca, Percival D. Sampaio‐Barros, Lisa K. Stamp, Kamal Solanki, Douglas J. Veale, Esthela Loyo, Carmen Tineo, Sergio Toloza, Mengtao Li, Walid Ahmed Abdel Atty Mohamed, Jacek Olas, Fahrettin Öksel, Figen Yargucu, Cristina-Mihaela Tănăseanu, Rosario Foti, Codrina Ancuța, Daniel E. Furst, Britta Maurer, Jacob M. van Laar, Marzena Olesińska, Cristiane Kayser, Nihal Fathi, Paloma García de la Peña Lefebvre, Jorge Juan González Martín, Patrick Carpentier, B. Imbert, Camille Françès, Patricia Senet, Jean Sibilia, Ira Litinsky, Jean Sénécal, Martial Koenig, France Joval, Tamara Grodzicky, Goda Šeškutė, Lesley Ann Saketkoo, Eduardo Kerzberg, Washington Bianchi, Breno Valdetaro Bianchi, I. Castellví, Jasminka Milas-Ahic, Roberta Višević, Massimiliano Limonta, Doron Rimar, Maura Couto, François Spertini, Antonella Marcoccia, Sarah Kahl, Vivien Hsu, Thierry Martin, Sergey Moiseev, Pavel Novikov, Tim Schmeiser, Dominik Majewski, Zbigniew Zdrojewski, Julia Martínez‐Barrio, Vera Bernardino, Lelita Santo, Yair Levy, Elena Rezuş, Ömer Pamuk, Daniel Brito de Araújo, Piercarlo Sarzi‐Puttini, Marek Brzosko, Hadi Poormoghim, Marta Maman, Ina Kötter, Giovanna Cuomo, F. Gaches, Laura Belloli, Petros P. Sfikakis, Juliana Markus, Ana-Maria Ramazan, Marie‐Elise Truchetet, P. Jégo, Lorenzo Dagna, L. F. Voigt, Susana Oliveira, Fabiola Atzeni, Masataka Kuwana, A. Mékinian, M. Martin, Yoshiya Tanaka, Hidekata Yasuoka, Carmen Pilar Simeón‐Aznar, Tatsuya Atsumi, Magda Pârvu, Inês Cordeiro, Nicoletta Del Papa, Thomas Karonitsch, Anna Bazela-Ostromecka, Enrico Selvi, Yasushi Kawaguchi, T. Soukup, Ignasi Rodríguez‐Pintó, Marija Geroldinger‐Simić, Gerard Espinosa, Karen Voigt, Torsten Kubacki, Olena Garmish, Marta Mosca, Ulrich Gerth, Ludmila Antonenko, Fabian A. Mendoza, Paolo Airó, Gabriela Riemekasten, É. Hachulla, Andrea Doria, Edoardo Rosato, Nicolas Hunzelmann, Carlomaurizio Montecucco, Maurizio Cutolo

Notice bibliographique

RevueJAMA Dermatology · 2023
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueSystemic Sclerosis and Related Diseases
Établissements canadiensMcGill University
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésMedicineScleroderma (fungus)DermatologyInternal medicineNatural historyInterstitial lung diseaseCohortPathologyLung

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Importance: Systemic sclerosis (SSc) sine scleroderma (ssSSc) is a subset of SSc defined by the absence of skin fibrosis. Little is known about the natural history and skin manifestations among patients with ssSSc. Objective: To characterize the clinical phenotype of patients with ssSSc compared with patients with limited cutaneous SSc (lcSSc) and diffuse cutaneous SSc (dcSSc) within the EUSTAR database. Design, Setting, and Participants: This longitudinal observational cohort study based on the international EUSTAR database included all patients fulfilling the classification criteria for SSc assessed by the modified Rodnan Skin score (mRSS) at inclusion and with at least 1 follow-up visit; ssSSc was defined by the absence of skin fibrosis (mRSS = 0 and no sclerodactyly) at all available visits. Data extraction was performed in November 2020, and data analysis was performed from April 2021 to April 2023. Main Outcomes and Measures: Main outcomes were survival and skin manifestations (onset of skin fibrosis, digital ulcers, telangiectasias, puffy fingers). Results: Among the 4263 patients fulfilling the inclusion criteria, 376 (8.8%) were classified as having ssSSc (mean [SD] age, 55.3 [13.9] years; 345 [91.8%] were female). At last available visit, in comparison with 708 patients with lcSSc and 708 patients with dcSSc with the same disease duration, patients with ssSSc had a lower prevalence of previous or current digital ulcers (28.2% vs 53.1% in lcSSc; P < .001; and 68.3% in dcSSc; P < .001) and puffy fingers (63.8% vs 82.4% in lcSSc; P < .001; and 87.6% in dcSSc; P < .001). By contrast, the prevalence of interstitial lung disease was similar in ssSSc and lcSSc (49.8% and 57.1%; P = .03) but significantly higher in dcSSc (75.0%; P < .001). Skin telangiectasias were associated with diastolic dysfunction in patients with ssSSc (odds ratio, 4.778; 95% CI, 2.060-11.081; P < .001). The only independent factor for the onset of skin fibrosis in ssSSc was the positivity for anti-Scl-70 antibodies (odds ratio, 3.078; 95% CI, 1.227-7.725; P = .02). Survival rate was higher in patients with ssSSc (92.4%) compared with lcSSc (69.4%; P = .06) and dcSSc (55.5%; P < .001) after up to 15 years of follow-up. Conclusions and Relevance: Systemic sclerosis sine scleroderma should not be neglected considering the high prevalence of interstitial lung disease (>40%) and SSc renal crisis (almost 3%). Patients with ssSSc had a higher survival than other subsets. Dermatologists should be aware that cutaneous findings in this subgroup may be associated with internal organ dysfunction. In particular, skin telangiectasias in ssSSc were associated with diastolic heart dysfunction.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,003
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,002
Score d'incertitude au seuil0,005

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,003
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0010,001
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0010,001
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0020,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,027
Tête enseignante GPT0,269
Écart entre enseignants0,242 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations37
Publié2023
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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