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Enregistrement W4382344852 · doi:10.1111/petr.14560

Heart transplantation in neonatal Marfan syndrome: Saving life in a rare and fatal condition

2023· article· en· W4382344852 sur OpenAlexaff
Jessica A. Laks, Áine Lynch, Osami Honjo, Lars Grosse‐Wortmann, David Chitayat, Anne I. Dipchand

Notice bibliographique

RevuePediatric Transplantation · 2023
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueConnective tissue disorders research
Établissements canadiensMount Sinai HospitalSickKids FoundationHospital for Sick ChildrenUniversity of Toronto
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésMedicineMarfan syndromeCandidacyCardiologyRestrictive cardiomyopathyCardiomyopathyTransplantationHeart transplantationHeart failureMitral valve repairSurgeryInternal medicineMitral regurgitationPediatrics

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

BACKGROUND: Neonatal Marfan syndrome is a rare disease with mortality in the first year of life reported as high as 95% predominantly due to progressive heart failure from valvar regurgitation and cardiomyopathy. Multisystem involvement and uncertain prognosis have historically precluded transplant candidacy, and current management options are of limited success. CASE REPORT: We present a baby girl with a postnatal diagnosis of neonatal Marfan syndrome who at 1 year of age underwent mitral valve and tricuspid valve repair with postoperative profound left ventricular and moderate right ventricular dysfunction necessitating biventricular assist device (BiVAD) support and subsequent heart transplant. A number of noncardiac issues persisted in our patient; however, she enjoyed a good quality of life for the initial 3 years posttransplant. Unfortunately, she subsequently developed rapidly progressive coronary allograft vasculopathy (CAV) with progressive deterioration in function and cardiac arrest. CONCLUSION: To our best knowledge, this is only the second case of neonatal Marfan syndrome to undergo heart transplant reported in the literature and the first with BiVAD support as a bridge to candidacy. This is also the first case of neonatal Marfan syndrome associated with intragenic duplication. This case though demonstrating that earlier listing, ventricular assist device (VAD) support and even primary transplant as treatment in neonatal Marfan syndrome should all be considered viable options but also portends a cautionary tale given the spectrum of comorbidities in this rare and severe disorder.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,030
Score d'incertitude au seuil0,535

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,011
Tête enseignante GPT0,277
Écart entre enseignants0,266 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations3
Publié2023
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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