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Enregistrement W4383503929 · doi:10.5327/1516-3180.141s1.502

Cadasil syndrome: a case report

2023· article· en· W4383503929 sur OpenAlexaboutno aff
Sérgio Roberto Pereira da Silva Júnior, Isadora Chain Lima, Marcos Venâncio Araújo Ferreira, Rafael Henrique Neves Gomes, Fabiana Carla dos Santos Correia, Marina Chamon Beber, Marcus Vinicius de Sousa, Murilo Justino de Almeida, Leopoldo Antônio Pires

Notice bibliographique

Revuenon disponible
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueCerebrovascular and genetic disorders
Établissements canadiensnon disponible
Organismes subventionnairesUniversidade Federal de Uberlândia
Mots-clésCADASILLeukoencephalopathyHyperintensityDementiaMedicineStroke (engine)Montreal Cognitive AssessmentAngiopathyVascular dementiaFamily historyMagnetic resonance imagingLeukoaraiosisPediatricsPathologyPsychologyInternal medicineDiseaseEndocrinologyRadiologyDiabetes mellitus

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Introduction: Cerebral autosomal dominant arteriopathy with subcortical infarcts and leukoencephalopathy (CADASIL) is a genetic disease with an autosomal dominant transmission due to pathogenic variants in the NOTCH3 gene on chromosome 19. This condition causes angiopathy and is associated with high risks of strokes and vascular dementia in young adults. The present case reports a 60-year-old woman with the diagnosis of this condition after moderate cognitive impairment and advanced microangiopathy. Case report: KAO, 60-year-old, presented for evaluation after a 10-year moderate cognitive impairment, with short term memory loss without functional impairment at that point. She also referred multiple episodes of neurological deficits along the years, including vertigo and gait impairment. Neurological examination showed a wide-based gait, dismetria and disdiadococinesia and global hiperreflexia. She scored 15/30 on the Montreal Cognitive Assessment, with noted attentional deficits, memory loss and visuoespacial impairment. Family history was positive for her 62-year-old mother having history of stroke, followed by major cognitive impairment. Brain Magnetic Rrsonance Imaging showed severe white matter impairment with confluent hyperintensities — Fazekas 3, in addition to hipointensity in frontal lobes and in left side of cerebellum, suggesting hemosiderin deposition. Cardiological exams didn’t show any other significant cardiovascular risk factors. The patient was submitted to genetic testing that confirmed an atypical heterozygous pathogenic variant in NOTCH3. Conclusion: CADASIL is caused, in approximately 95% of cases, by point mutations in the NOTCH3 gene (a subtype of transmembrane receptor that acts in signaling between neighboring cells, being located in vascular muscle cells). This gene is located on chromosome 19p13.12 (OMIM #125310). The prevalence is 2:100,000, but varies in different populations. Penetrance is believed to be 100%, but it is age dependent. The severity of symptoms and disease progression are diverse, with great intra and interfamilial phenotypic variability

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesCharge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Étude de cas · Signal consensuel: Étude de cas
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,040
Score d'incertitude au seuil1,000

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0010,001

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,016
Tête enseignante GPT0,288
Écart entre enseignants0,272 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Devis d'étudeÉtude de cas
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations0
Publié2023
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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