MétaCan
Menu
Retour à la cohorte
Enregistrement W4383873704 · doi:10.1111/ene.15982

<i>TUFM</i> variants lead to white matter abnormalities mimicking multiple sclerosis

2023· article· en· W4383873704 sur OpenAlexaffabout
Shihan Chen, Grant A. Mitchell, Jean‐François Soucy, Julie Gauthier, Bernard Brais, Roberta La Piana

Notice bibliographique

RevueEuropean Journal of Neurology · 2023
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueMitochondrial Function and Pathology
Établissements canadiensUniversité de MontréalCentre Hospitalier Universitaire Sainte-JustineMcGill UniversityMontreal Neurological Institute and Hospital
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésMedicineMultiple sclerosisWhite matterLead (geology)Clinical neurologyNeuroscienceMagnetic resonance imagingPsychiatryRadiology

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

BACKGROUND AND PURPOSE: Defects in the mitochondrial respiratory chain (MRC) can lead to combined MRC dysfunctions (COXPDs) with heterogenous genotypes and clinical features. We report a patient carrying heterozygous variants in the TUFM gene who presented with clinical features compatible with COXPD4 and radiological findings mimicking multiple sclerosis (MS). METHODS: A 37-year-old French Canadian woman was investigated for recent onset of gait and balance problems. Her previous medical history included recurrent episodes of hyperventilation associated with lactic acidosis during infections, asymptomatic Wolff-Parkinson-White syndrome, and nonprogressive sensorineural deafness. RESULTS: Neurological examinations revealed fine bilateral nystagmus, facial weakness, hypertonia, hyperreflexia, dysdiadochokinesia, dysmetria, and ataxic gait. Brain magnetic resonance imaging (MRI) showed multifocal white matter abnormalities in cerebral white matter as well as cerebellar hemispheres, brainstem, and middle cerebellar peduncles, some of which mimicked MS. Analysis of native-state oxidative phosphorylation showed a combined decrease in CI/CII, CIV/CII, and CVI/CII. Exome sequencing detected two heterozygous TUFM gene variants. Little clinical progression was noted over a 5-year follow-up. Brain MRI remained unchanged. CONCLUSIONS: Our report broadens the phenotypic and radiological spectrum of TUFM-related disorders by adding milder, later onset forms to the previously known early onset, severe presentations. The presence of multifocal white matter abnormalities can be misinterpreted as due to acquired demyelinating diseases, and thus TUFM-related disorders should be added to the list of mitochondrial MS mimickers.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesCharge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Expérimental (laboratoire) · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,783
Score d'incertitude au seuil1,000

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,001

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,034
Tête enseignante GPT0,227
Écart entre enseignants0,192 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Devis d'étudeExpérimental (laboratoire)
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations8
Publié2023
Routes d'admission2
Résumé présentoui

Explorer davantage

Même revueEuropean Journal of NeurologyMême sujetMitochondrial Function and PathologyTravaux en français237 207