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Enregistrement W4384923250 · doi:10.1038/s41467-023-39539-6

Genome-wide identification and phenotypic characterization of seizure-associated copy number variations in 741,075 individuals

2023· article· en· W4384923250 sur OpenAlexaff
Ludovica Montanucci, David Lewis‐Smith, Ryan L. Collins, Lisa‐Marie Niestroj, Shridhar Parthasarathy, Julie Xian, Shiva Ganesan, Marie Macnee, Tobias Brünger, Rhys H. Thomas, Michael E. Talkowski, Joshua E. Motelow, Gundula Povysil, Ryan S. Dhindsa, Kate E. Stanley, Andrew S. Allen, David B. Goldstein, Yen‐Chen Anne Feng, Daniel P. Howrigan, Liam Abbott, Katherine Tashman, Felecia Cerrato, Caroline Cusick, Tarjinder Singh, Henrike Heyne, Andrea Byrnes, Claire Churchhouse, Nick Watts, Matthew Solomonson, Dennis Lal, Namrata Gupta, Benjamin M. Neale, Samuel F. Berkovic, Holger Lerche, Daniel H. Lowenstein, Gianpiero L. Cavalleri, Patrick Cossette, Chris Cotsapas, Peter De Jonghe, Tracy Dixon‐Salazar, Renzo Guerrini, Håkon Håkonarson, Erin L. Heinzen, Ingo Helbig, Patrick Kwan, Anthony G Marson, Slavé Petrovski, Sitharthan Kamalakaran, Sanjay M. Sisodiya, Randy Stewart, Sarah Weckhuysen, Chantal Depondt, Ingrid E. Scheffer, Pasquale Striano, Catharine Freyer, Roland Krause, Patrick May, Kevin E. McKenna, Brigid M. Regan, Caitlin A. Bennett, Stephanie L. Leech, Costin Leu, Terence J. O’Brien, Marian Todaro, Hannah Stamberger, Chantal Depondti, Danielle M. Andrade, Quratulain Zulfiqar Ali, Tara Sadoway, Heinz Krestel, André Schaller, Savvas Papacostas, Ioanna Kousiappa, George A. Tanteles, Christou Yiolanda, Katalin Štěrbová, Markéta Vlčková, Lucie Sedláčková, Petra Laššuthová, Karl Martin Klein, Felix Rosenow, Philipp S. Reif, Susanne Knake, Bernd A. Neubauer, Martha Feucht, Eva M. Reinthaler, Wolfram S. Kunz, Gábor Zsurka, Rainer Surges, Tobias H. Baumgartner, Randi von Wrede, Manuela Pendziwiat, Hiltrud Muhle, Annika Rademacher, Andreas van Baalen, Sarah von Spiczak, Ulrich Stephani, Zaid Afawi, Amos D. Korczyn, Moien Kanaan, Christina Canavati, Gerhard Kurlemann, Karen Müller‐Schlüter, Gerhard Kluger, Martin Häusler, Ilan Blatt, Johannes R. Lemke, Ilona Krey, Yvonne Weber, Stefan Wolking, Felicitas Becker, Stephan Lauxmann, Christian M. Boßelmann, Josua Kegele, Christian Hengsbach, Sarah Rau, Bernhard J. Steinhoff, Andreas Schulze‐Bonhage, Ingo Borggräfe, Christoph J. Schankin, Susanne Schubert‐Bast, Herbert Schreiber, Rudolf Korinthenberg, Knut Brockmann, Markus Wolff, Dieter Dennig, Rene Madeleyn, Reetta Kälviäinen, Anni Saarela, Oskari Timonen, Tarja Linnankivi, Anna‐Elina Lehesjoki, Sylvain Rheims, Gaëtan Lesca, Philippe Ryvlin, Louis Maillard, Luc Valton, Philippe Derambure, Fabrice Bartoloméi, Édouard Hirsch, Véronique Michel, Francine Chassoux, Mark I. Rees, Seo‐Kyung Chung, William Owen Pickrell, Robert Powell, Mark D. Baker, Beata Fonferko‐Shadrach, Charlotte Lawthom, Joe Anderson, Natascha Schneider, Simona Balestrini, Sara Zagaglia, Vera Braatz, Michael R. Johnson, Pauls Auce, Graeme J. Sills, Larry Baum, Pak C. Sham, Stacey S. Cherny, Colin H. T. Lui, Norman Delanty, Colin P. Doherty, Arif Shukralla, Peter Widdess‐Walsh, Nina Barišić, Laura Canafoglia, Silvana Franceschetti, Barbara Castellotti, Tiziana Granata, Francesca Ragona, Federico Zara, Michele Iacomino, Antonella Riva, Francesca Madia, Maria Stella Vari, Vincenzo Salpietro, Marcello Scala, Maria Margherita Mancardi, Lino Nobili, Elisa Amadori, Thea Giacomini, Francesca Bisulli, Tommaso Pippucci, Laura Licchetta, Raffaella Minardi, Paolo Tinuper, Lorenzo Muccioli, Barbara Mostacci, Antonio Gambardella, Angelo Labate, Grazia Annesi, Monica Gagliardi, Elena Parrini, Davide Mei, Annalisa Vetro, Claudia Bianchini, Martino Montomoli, Viola Doccini, Carmen Barba, Shinichi Hirose, Atsushi Ishii, Toshimitsu Suzuki, Yushi Inoue, Kazuhiro Yamakawa, Ahmad Beydoun, Wassim Nasreddine, Nathalie K. Zgheib, Biruté Tumiene, Algirdas Utkus, Lynette G. Sadleir, Chontelle King, S. Hande Çağlayan, Mutluay Arslan, Zühal Yapıcı, Pınar Topaloğlu, Bülent Kara, Uluç Yiş, Dilşad Türkdoğan, Aslı Gündoğdu-Eken, Nerses Bebek, Sibel Uğur‐İşeri, Betül Baykan, Barış Salman, Garen Haryanyan, Emrah Yücesan, Yeşim Kesim, Çiğdem Özkara, Meng‐Han Tsai, Chen-Jui Ho, Chih-Hsiang Lin, Kuang-Lin Lin, I‐Jun Chou, Annapurna Poduri, Beth R. Shiedley, Catherine Shain, Jeffrey L. Noebels, Alicia Goldman, Robyn M. Busch, Lara Jehi, Imad Najm, Lisa Ferguson, Jean Khoury, Tracy A. Glauser, Peggy O. Clark, Russell J. Buono, Thomas N. Ferraro, Michael R. Sperling, Warren Lo, Michael Privitera, Jacqueline A. French, Steven C. Schachter, Ruben Kuzniecky, Orrin Devinsky, Manu Hegde, David A. Greenberg, Colin A. Ellis, Ethan M. Goldberg, Katherine L. Helbig, Mahgenn Cosico, Priya Vaidiswaran, Eryn Fitch, Charles R. Newton, Symon M. Kariuki, Ryan G. Wagner, Seth Owusu‐Agyei, Andrew J. Cole, Christopher M. McGraw, S. Anthony Siena, Lea K. Davis, Donald Hucks, Annika Faucon, David Wu, Bassel Abou‐Khalil, Kevin F. Haas, R. Taneja

Notice bibliographique

RevueNature Communications · 2023
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueGenomic variations and chromosomal abnormalities
Établissements canadiensAlberta Children's HospitalUniversity of TorontoUniversity Health NetworkToronto Western HospitalUniversity of CalgaryUniversité de Montréal
Organismes subventionnairesNational Institute of Child Health and Human DevelopmentNational Institute of Neurological Disorders and StrokeNational Heart, Lung, and Blood InstituteStanley Center for Psychiatric Research, Broad InstitutePerelman School of Medicine, University of PennsylvaniaIntellectual and Developmental Disabilities Research CenterDeutsche ForschungsgemeinschaftEunice Kennedy Shriver National Institute of Child Health and Human DevelopmentBroad InstituteInstitute for Translational Medicine and TherapeuticsNational Center for Advancing Translational SciencesNational Human Genome Research InstituteWellcome TrustUniversity of PennsylvaniaNational Science FoundationWellcomeNational Institutes of HealthU.S. Department of Health and Human ServicesMedical Research CouncilHartwell FoundationChildren's Hospital of Philadelphia
Mots-clésCopy-number variationEpilepsyPhenotypeGeneticsBiologyPleiotropyPopulationComparative genomic hybridizationGenome-wide association studyAutismGenomeBioinformaticsComputational biologyMedicineSingle-nucleotide polymorphismGeneGenotypeNeurosciencePsychiatry

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Copy number variants (CNV) are established risk factors for neurodevelopmental disorders with seizures or epilepsy. With the hypothesis that seizure disorders share genetic risk factors, we pooled CNV data from 10,590 individuals with seizure disorders, 16,109 individuals with clinically validated epilepsy, and 492,324 population controls and identified 25 genome-wide significant loci, 22 of which are novel for seizure disorders, such as deletions at 1p36.33, 1q44, 2p21-p16.3, 3q29, 8p23.3-p23.2, 9p24.3, 10q26.3, 15q11.2, 15q12-q13.1, 16p12.2, 17q21.31, duplications at 2q13, 9q34.3, 16p13.3, 17q12, 19p13.3, 20q13.33, and reciprocal CNVs at 16p11.2, and 22q11.21. Using genetic data from additional 248,751 individuals with 23 neuropsychiatric phenotypes, we explored the pleiotropy of these 25 loci. Finally, in a subset of individuals with epilepsy and detailed clinical data available, we performed phenome-wide association analyses between individual CNVs and clinical annotations categorized through the Human Phenotype Ontology (HPO). For six CNVs, we identified 19 significant associations with specific HPO terms and generated, for all CNVs, phenotype signatures across 17 clinical categories relevant for epileptologists. This is the most comprehensive investigation of CNVs in epilepsy and related seizure disorders, with potential implications for clinical practice.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,345
Score d'incertitude au seuil0,463

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,001
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,010
Tête enseignante GPT0,257
Écart entre enseignants0,247 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations56
Publié2023
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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