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Enregistrement W4385299485 · doi:10.1016/j.ymgme.2023.107670

Acute hepatic porphyrias: Recommendations for diagnosis and management with real-world examples

2023· article· en· W4385299485 sur OpenAlexaff
Akshata Moghe, Amy K. Dickey, Angelika Erwin, Rebecca Karp Leaf, Alan O’Brien, John G. Quigley, Manish Thapar, Karl E. Anderson

Notice bibliographique

RevueMolecular Genetics and Metabolism · 2023
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiquePorphyrin Metabolism and Disorders
Établissements canadiensCentre Hospitalier de l’Université de Montréal
Organismes subventionnairesRecordati Rare DiseasesAlnylam Pharmaceuticals
Mots-clésDiseaseMedicinePorphyriaAcute intermittent porphyriaIntensive care medicineGenetic testingGenetic counselingBioinformaticsInternal medicineBiologyGenetics

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Acute hepatic porphyria (AHP) is a group of four rare inherited diseases, each resulting from a deficiency in a distinct enzyme in the heme biosynthetic pathway. Characterized by acute neurovisceral symptoms that may mimic other medical and psychiatric conditions, lack of recognition of the disease often leads to a delay in diagnosis and initiation of effective treatment. Biochemical testing for pathway intermediates that accumulate when the disease is active forms the basis for screening and establishing a diagnosis. Subsequent genetic analysis identifies the pathogenic variant, supporting screening of family members and genetic counseling. Management of AHP involves avoidance of known exogenous and hormonal triggers, symptomatic treatment, and prevention of recurrent attacks. Here we describe six case studies from our own real-world experience to highlight current recommendations and challenges associated with the diagnosis and long-term management of the disease.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,008
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,028
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Sans objet · Signal consensuel: Sans objet
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: aucune
Score de désaccord entre enseignants0,008
Score d'incertitude au seuil0,043

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0080,028
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0020,001
Méta-épidémiologie (sens large)0,0020,001
Bibliométrie0,0040,002
Études des sciences et des technologies0,0020,002
Communication savante0,0030,008
Science ouverte0,0040,003
Intégrité de la recherche0,0080,009
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0080,006

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,016
Tête enseignante GPT0,276
Écart entre enseignants0,260 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeSans objet
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations12
Publié2023
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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