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Enregistrement W4387115180 · doi:10.1161/circgen.123.004062

Genetic Contribution to End-Stage Cardiomyopathy Requiring Heart Transplantation

2023· article· en· W4387115180 sur OpenAlexafffund
Yuri Kim, Oddný Brattberg Gunnarsdóttir, Anissa Viveiros, Daniel Reichart, Daniel Quiat, Jon A. L. Willcox, Hao Zhang, Huachen Chen, Justin J. Curran, Daniel Kim, Simon Urschel, Barbara McDonough, Joshua Gorham, Steven R. DePalma, Jonathan G. Seidman, Christine E. Seidman, Gavin Y. Oudit

Notice bibliographique

RevueCirculation Genomic and Precision Medicine · 2023
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueCardiomyopathy and Myosin Studies
Établissements canadiensStollery Children's HospitalHeritage Medical Research ClinicUniversity of AlbertaCapital District Health Authority
Organismes subventionnairesNational Heart, Lung, and Blood InstituteCanadian Institutes of Health ResearchNational Institutes of HealthNational Center for Advancing Translational SciencesHoward Hughes Medical Institute
Mots-clésCardiomyopathyMedicineTransplantationRestrictive cardiomyopathyHeart transplantationMyocarditisDilated cardiomyopathyHeart failureInternal medicineCardiology

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Background: Many cardiovascular disorders propel the development of advanced heart failure that necessitates cardiac transplantation. When treatable causes are excluded, studies to define causes are often abandoned, resulting in a diagnosis of end-stage idiopathic cardiomyopathy. We studied whether DNA sequence analyses could identify unrecognized causes of end-stage nonischemic cardiomyopathy requiring heart transplantation and whether the prevalence of genetic causes differed from ambulatory cardiomyopathy cases. Methods: We performed whole exome and genome sequencing of 122 explanted hearts from 101 adult and 21 pediatric patients with idiopathic cardiomyopathy from a single center. Data were analyzed for pathogenic/likely pathogenic variants in nuclear and mitochondrial genomes and assessed for nonhuman microbial sequences. The frequency of damaging genetic variants was compared among cardiomyopathy cohorts with different clinical severity. Results: Fifty-four samples (44.3%) had pathogenic/likely pathogenic cardiomyopathy gene variants. The frequency of pathogenic variants was similar in pediatric (42.9%) and adult (43.6%) samples, but the distribution of mutated genes differed ( P =8.30×10 -4 ). The prevalence of causal genetic variants was significantly higher in end-stage than in previously reported ambulatory adult dilated cardiomyopathy cases ( P <0.001). Among remaining samples with unexplained causes, no damaging mitochondrial variants were identified, but 28 samples contained parvovirus genome sequences, including 2 samples with 6- to 9-fold higher levels than the overall mean levels in other samples. Conclusions: Pathogenic variants and viral myocarditis were identified in 45.9% of patients with unexplained end-stage cardiomyopathy. Damaging gene variants are significantly more frequent among transplant compared with patients with ambulatory cardiomyopathy. Genetic analyses can help define cause of end-stage cardiomyopathy to guide management and risk stratification of patients and family members.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,709
Score d'incertitude au seuil0,592

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,029
Tête enseignante GPT0,300
Écart entre enseignants0,271 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations13
Publié2023
Routes d'admission2
Résumé présentoui

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