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Enregistrement W4388096353 · doi:10.1186/s41983-023-00742-3

Young-onset Alzheimer’s dementia mimicking progressive myoclonic epilepsy spectrum

2023· article· en· W4388096353 sur OpenAlexaboutno aff
Rohan Mahale, Gautam Arunachal, Debayan Dutta, N. Venkatachalam, Hansashree Padmanabha

Notice bibliographique

RevueThe Egyptian Journal of Neurology Psychiatry and Neurosurgery · 2023
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueGlycogen Storage Diseases and Myoclonus
Établissements canadiensnon disponible
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésDementiaMyoclonusProgressive myoclonus epilepsyAtaxiaCerebellar ataxiaPSEN1PsychologyPediatricsMedicineEpilepsyNeurological examinationMissense mutationAudiologyNeuroscienceAlzheimer's diseasePathologyDiseaseMutationPresenilinGenetics

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Abstract Background Young-onset Alzheimer’s dementia (YOAD) refers to the onset of disease before the age of 40 years. Classical AD typically presents with memory impairment with involvement of other cognitive domains like language, visuospatial orientation. On contrary, YOAD shows phenotypic heterogeneity in the form of predominant psychiatric disturbances apart from dementia and rarely seizures, cerebellar ataxia. We report a 36-year-old lady with dementia, myoclonus, seizures and cerebellar ataxia of 3 year duration mimicking progressive myoclonic epilepsy (PME) spectrum who had novel missense mutation in PSEN1 gene (L226F) suggestive of YOAD. Case presentation A 36-year-old lady presented with seizures in the form of generalized tonic–clonic seizures of 3 year duration followed by multifocal myoclonic jerks, cognitive decline of 2 year duration and imbalance while walking of 1 year duration. Montreal cognitive assessment (MOCA) score was 6/30. Addenbrooke’s cognitive examination III (ACE-III) score was 16/100. The mental status examination showed diffuse impairment of lobar functions. Brain magnetic resonance imaging showed diffuse cerebral and cerebellar atrophy. Skin biopsy did not show Lafora bodies or dermal inclusions on electron microscopy. Whole exome sequencing showed pathogenic missense variant NM_000021.4(PSEN1):c.676C > T (p.Leu226Phe) in PSEN1 gene suggestive of YOAD. Conclusions YOAD due to PSEN1 mutation has to be considered in patients with cerebellar ataxia, seizures, myoclonus, dementia with psychiatric disturbances. This case highlights the high index of suspicion for differential diagnosis of YOAD in patients with young-onset dementia with ataxia, seizures and myoclonus.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Étude de cas · Signal consensuel: Étude de cas
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,003
Score d'incertitude au seuil0,010

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0010,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0010,000
Études des sciences et des technologies0,0010,000
Communication savante0,0000,001
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0010,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0030,001

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,022
Tête enseignante GPT0,273
Écart entre enseignants0,250 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeÉtude de cas
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations0
Publié2023
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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