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Enregistrement W4391188943 · doi:10.1016/j.bpsgos.2024.100290

Calcium-Dependent Hyperexcitability in Human Stem Cell–Derived Rett Syndrome Neuronal Networks

2024· article· en· W4391188943 sur OpenAlex

Pourquoi ce travail est dans la base

Une base qui oublie comment elle a trouvé un travail ne peut pas être vérifiée. Voici les voies qui ont admis celui-ci.

affAu moins un auteur déclare une institution canadienne dans l'instantané OpenAlex épinglé.
fundUn bailleur canadien est enregistré sur le travail.

Notice bibliographique

RevueBiological Psychiatry Global Open Science · 2024
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueGenetics and Neurodevelopmental Disorders
Établissements canadiensUniversity of TorontoHospital for Sick ChildrenRobarts Clinical TrialsWestern University
Organismes subventionnairesNatural Sciences and Engineering Research Council of CanadaCanadian Institutes of Health ResearchAutism SpeaksSimons Foundation Autism Research InitiativeCanada Research ChairsCanada First Research Excellence FundWestern University
Mots-clésNeuroscienceBicucullineExcitatory postsynaptic potentialNeurotransmissionRett syndromeBiologyInhibitory postsynaptic potentialGABAA receptor

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Mutations in MECP2 predominantly cause Rett syndrome (RTT) and can be modelled in vitro using human stem cell-derived neurons. RTT patients have signs of cortical hyperexcitability, such as seizures. Human stem cell-derived MECP2 null excitatory neurons have smaller soma size and reduced synaptic connectivity but are also hyperexcitable due to higher input resistance. Paradoxically, networks of MECP2 null neurons show a decrease in the frequency of network bursts consistent with a hypoconnectivity phenotype. Here, we examine this issue. We reanalyzed multielectrode array data from 3 isogenic MECP2 cell line pairs recorded over six weeks (n=144). We employed a custom burst detection algorithm to analyze network events and isolated a phenomenon we termed reverberating super bursts (RSBs). To probe potential mechanisms of RSBs, we conducted pharmacological manipulations using bicuculline, EGTA-AM, and DMSO on one cell line (n=34). RSBs, often misidentified as single long-duration bursts, consisted of a large amplitude initial burst followed by several high-frequency, low-amplitude mini-bursts. Our analysis revealed that MECP2 null networks exhibited increased frequency of RSBs, which produced increased bursts compared to isogenic controls. Bicuculline or DMSO treatment did not affect RSBs. EGTA-AM selectively eliminated RSBs and rescued network burst dynamics. During early development, MECP2 null neurons are hyperexcitable and produce hyperexcitable networks. This may predispose them to the emergence of hyper-synchronic states that potentially translate into seizures. Network hyperexcitability depends on asynchronous neurotransmitter release likely driven by pre-synaptic Ca2+ and can be rescued by EGTA-AM to restore typical network dynamics.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,758
Score d'incertitude au seuil0,800

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,001
Études des sciences et des technologies0,0000,001
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0020,001
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,031
Tête enseignante GPT0,306
Écart entre enseignants0,275 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle