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Enregistrement W4392282847 · doi:10.1126/science.adh4059

The immunopathological landscape of human pre-TCRα deficiency: From rare to common variants

2024· article· en· W4392282847 sur OpenAlexaff
Marie Materna, Ottavia M. Delmonte, Marita Bosticardo, Mana Momenilandi, Peyton Conrey, Bénédicte Charmeteau-De Muylder, Clotilde Bravetti, Rebecca Bellworthy, Axel Cederholm, Frederik Staels, Christian A. Ganoza, Samuel Darko, Samir Sayed, Corentin Le Floc’h, Masato Ogishi, Darawan Rinchai, Andrea Guenoun, Alexandre Bolze, Taushif Khan, Adrian Gervais, Renate Krüger, Mirjam Völler, Boaz Palterer, Mahnaz Sadeghi‐Shabestari, Anne Langlois de Septenville, Chaim A. Schramm, Sanjana Shah, John James Tello Cajiao, Francesca Pala, Kayla Amini, Jose Campos, Noemia S. Lima, Daniel Eriksson, Romain Lévy, Yoann Seeleuthner, Soma Jyonouchi, Manar Ata, Fatima Al Ali, Caroline Deswarte, A B Pereira, Jérôme Megret, Tom Le Voyer, Paul Bastard, Laureline Berteloot, Michaël Dussiot, Natasha Vladikine, Paula P. Cárdenas, Emmanuelle Jouanguy, Mashael Alqahtani, Amal Hasan, Thangavel Alphonse Thanaraj, Jérémie Rosain, Fahd Al Qureshah, Vito Sabato, Marie Alexandra Alyanakian, Marianne Leruez‐Ville, Flore Rozenberg, Élie Haddad, José R. Regueiro, Marı́a L. Toribio, Judith R. Kelsen, Mansoor Salehi, Shahram Nasiri, Mehdi Torabizadeh, Hassan Rokni‐Zadeh, Majid Changi‐Ashtiani, Nasimeh Vatandoost, Hossein Moravej, Seyed Mohammad Akrami, Mohsen Mazloomrezaei, Aurélie Cobat, Isabelle Meyts, Etsushi Toyofuku, Madoka Nishimura, Kunihiko Moriya, Tomoyuki Mizukami, Kohsuke Imai, Laurent Abel, Bernard MALISSEN, Fahd Al‐Mulla, Fowzan S. Alkuraya, Nima Parvaneh, Horst von Bernuth, Christian Beetz, Frédéric Davi, Daniel C. Douek, Rémi Cheynier, David Langlais, Nils Landegren, Nico Marr, Tomohiro Morio, Mohammad Shahrooei, Rik Schrijvers, Sarah E. Henrickson, Hervé Luche, Luigi D. Notarangelo, Jean‐Laurent Casanova, Vivien Béziat

Notice bibliographique

RevueScience · 2024
Typearticle
Langueen
DomaineImmunology and Microbiology
ThématiqueImmunodeficiency and Autoimmune Disorders
Établissements canadiensCentre Hospitalier Universitaire Sainte-JustineMcGill Genome Centre
Organismes subventionnairesNHLBI Division of Intramural ResearchNational Center for Advancing Translational SciencesNational Institute of Diabetes and Digestive and Kidney DiseasesNational Institutes of HealthVlaamse regeringScience for Life LaboratoryHoward Hughes Medical InstituteVetenskapsrådetKuwait Foundation for the Advancement of SciencesFonds Wetenschappelijk OnderzoekQatar National Research FundKU LeuvenFondation pour la Recherche MédicaleInstitut National Du CancerCSL BehringDivision of Intramural Research, National Institute of Allergy and Infectious DiseasesInstitut National de la Santé et de la Recherche MédicaleSidra MedicineInstitut des maladies génétiques ImagineKing Abdullah University of Science and TechnologyNational Center for Research ResourcesNational Institute of Allergy and Infectious DiseasesAgence Nationale de la RechercheKing Abdulaziz City for Science and TechnologyFonds National de la Recherche LuxembourgBrigham and Women's HospitalGöran Gustafssons StiftelserSt. Giles Foundation
Mots-clésT-cell receptorBiologyImmunologyMedicineEvolutionary biologyComputational biologyImmune systemT cell

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

We describe humans with rare biallelic loss-of-function PTCRA variants impairing pre–α T cell receptor (pre-TCRα) expression. Low circulating naive αβ T cell counts at birth persisted over time, with normal memory αβ and high γδ T cell counts. Their TCRα repertoire was biased, which suggests that noncanonical thymic differentiation pathways can rescue αβ T cell development. Only a minority of these individuals were sick, with infection, lymphoproliferation, and/or autoimmunity. We also report that 1 in 4000 individuals from the Middle East and South Asia are homozygous for a common hypomorphic PTCRA variant. They had normal circulating naive αβ T cell counts but high γδ T cell counts. Although residual pre-TCRα expression drove the differentiation of more αβ T cells, autoimmune conditions were more frequent in these patients compared with the general population.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Expérimental (laboratoire) · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,709
Score d'incertitude au seuil0,891

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,001
Études des sciences et des technologies0,0010,001
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0010,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,009
Tête enseignante GPT0,268
Écart entre enseignants0,259 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeExpérimental (laboratoire)
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations37
Publié2024
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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