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Enregistrement W4393013644 · doi:10.3389/fonc.2024.1355335

Case report: A familial B-acute lymphoblastic leukemia associated with a new germline pathogenic variant in PAX5. The first report in Mexico

2024· article· en· W4393013644 sur OpenAlexaff
Joaquín García-Solorio, Octavio Martínez-Villegas, Ulises Rodríguez-Corona, Carolina Molina‐Garay, Marco Jiménez‐Olivares, Karol Carrillo‐Sánchez, Elvia Mendoza‐Caamal, Anallely Muñoz-Rivas, Beatriz Villegas-Torres, Alejandra Cervera, Luis Leonardo Flores‐Lagunes, Carmen Aláez‐Verson

Notice bibliographique

RevueFrontiers in Oncology · 2024
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueAcute Lymphoblastic Leukemia research
Établissements canadiensMontreal Clinical Research InstituteBiotechnology Research Institute
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésProbandMedicineGermlineLeukemiaFamily historyPenetranceGeneticsImmunologyInternal medicineBiologyMutationGene

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

B-cell acute lymphoblastic leukemia (B-ALL) is one of the most common childhood cancers worldwide. Although most cases are sporadic, some familial forms, inherited as autosomal dominant traits with incomplete penetrance, have been described over the last few years. Germline pathogenic variants in transcription factors such as PAX5, IKZF1, and ETV6 have been identified as causal in familial forms. The proband was a 7-year-old Mexican girl diagnosed with high-risk B-ALL at five years and 11 months of age. Family history showed that the proband’s mother had high-risk B-ALL at 16 months of age. She received chemotherapy and was discharged at nine years of age without any evidence of recurrence of leukemia. The proband’s father was outside the family nucleus, but no history of leukemia or cancer was present up to the last contact with the mother. We performed exome sequencing on the proband and the proband’s mother and identified the PAX5 variant NM_016734.3:c.963del: p.(Ala322LeufsTer11), located in the transactivation domain of the PAX5 protein. The variant was classified as probably pathogenic according to the ACMG criteria. To the best of our knowledge, this is the first Mexican family with an inherited increased risk of childhood B-ALL caused by a novel germline pathogenic variant of PAX5. Identifying individuals with a hereditary predisposition to cancer is essential for modern oncological practice. Individuals at high risk of leukemia would benefit from hematopoietic stem cell transplantation, but family members carrying the pathogenic variant should be excluded as hematopoietic stem cell donors.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Étude de cas · Signal consensuel: Étude de cas
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,007
Score d'incertitude au seuil0,014

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0010,001
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,001
Bibliométrie0,0020,001
Études des sciences et des technologies0,0020,001
Communication savante0,0010,001
Science ouverte0,0010,001
Intégrité de la recherche0,0040,002
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0030,001

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,015
Tête enseignante GPT0,290
Écart entre enseignants0,275 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeÉtude de cas
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations2
Publié2024
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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