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Enregistrement W4393104319 · doi:10.5114/pcard.2023.135889

Prenatal diagnosis of Smith-Lemli-Opitz syndrome based on recognition of fetal ambiguous genitalia in association with congenital heart disease

2023· article· en· W4393104319 sur OpenAlexaboutno aff
Julia Murlewska, Sławomir Witkowski, Agnieszka Gach, Maria Respondek‐Liberska, Iwona Strzelecka

Notice bibliographique

RevuePrenatal Cardiology · 2023
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueCholesterol and Lipid Metabolism
Établissements canadiensnon disponible
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésSmith–Lemli–Opitz syndromeMedicineNeonatologyFetusHeart diseasePrenatal diagnosisAmbiguous genitaliaFetal heartObstetricsPediatricsPregnancyInternal medicineBiologyGenetics

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Smith-Lemli-Opitz syndrome (SLOS) is an autosomal recessive disease caused by a mutation in the 7-dehydrocholesterol reductase gene (DHCR7) on chromosome 11, which leads to 7-dehydrocholesterol reductase enzyme defects.This results in the building up of toxic by-products of cholesterol production in the blood and the nervous system.All this affects the growth and development of human body systems.We presented a case of a fetus of a pregnant woman with a high-risk pregnancy after IVF.The patient was referred for a fetal karyotype test, which showed a male sex (46, XY).This woman was referred to our centre for fetal heart evaluation.Based on our protocol established at the Department of Prenatal Cardiology of the Institute of the Polish Mother's Health Centre in Lodz, our examination starts with obstetrical screening, including ultrasound fetal gender evaluation.At this point of examination, the fetus presented ambiguous genitalia and fetal polydactyly.The fetal echocardiographic examination revealed atrioventricular septal defect.The presence of ambiguous genitalia and atrioventricular septal defect allowed us to suspect SLOS.As a result, further diagnostic steps were suggested, and the diagnosis was confirmed.The family chose comfort care with no postnatal intervention and planned the next pregnancy with another donor.We would like to underline the importance of a detailed ultrasound protocol before fetal echocardiographic examination for its proper interpretation.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,003
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Étude de cas · Signal consensuel: Étude de cas
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,004
Score d'incertitude au seuil0,013

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,003
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0010,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0020,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,001
Science ouverte0,0010,001
Intégrité de la recherche0,0010,002
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0040,001

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,016
Tête enseignante GPT0,246
Écart entre enseignants0,230 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeÉtude de cas
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations0
Publié2023
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Résumé présentoui

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