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Enregistrement W4394926367 · doi:10.4103/joah.joah_19_24

Hydroxymethylbilane Synthase Gene Mutation: The Hidden Driver of Abdominal Pain and Neurological Symptoms in Acute Intermittent Porphyria

2024· article· en· W4394926367 sur OpenAlexaff
Abeer Zakariyah, Rahaf Khaled AL-Zahrani, Iman Alhazmi, Alia Abotaleb, Mohammed Alasmari, Abdulrahim Basendwah, Rasha Alsubaie, Muhammad Sohaib Khan, Leena Alnajjar, Sultan Altouri

Notice bibliographique

RevueJournal of Applied Hematology · 2024
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiquePorphyrin Metabolism and Disorders
Établissements canadiensUniversity of Ottawa
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésMedicineAcute intermittent porphyriaAbdominal painPorphyriaGene mutationMutationPediatricsPsychiatryInternal medicineGeneGenetics

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Abstract: Mutations in the hydroxymethylbilane synthase (HMBS) gene can lead to a deficiency of the HMBS enzyme, allowing porphyrins to accumulate to toxic levels in the liver and other organs, leading to acute intermittent porphyria (AIP). This case report describes the medical journey of a 20-year-old female, previously in good health, who experienced multiple hospitalizations and clinic visits due to severe abdominal pain episodes and remained undiagnosed for over 6 years. Despite the nonspecific nature of these symptoms, a suspicion of acute porphyria confirmed by genetic analysis revealed a splice pathogenic variant (c.826-2A>T) in the HMBS gene in a heterozygous state. As the disease progressed, the patient developed a series of complications, including hyponatremia, autonomic instability, and motor neuropathy, culminating in complete paralysis (quadriplegia) and respiratory failure. The case highlights the importance of early recognition and differential diagnoses in managing AIP, with genetic testing playing a crucial role in confirming the diagnosis.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Expérimental (laboratoire) · Signal consensuel: Expérimental (laboratoire)
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,175
Score d'incertitude au seuil0,349

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,004
Tête enseignante GPT0,233
Écart entre enseignants0,228 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeExpérimental (laboratoire)
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations0
Publié2024
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Résumé présentoui

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