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Enregistrement W4396578590 · doi:10.1016/j.neuron.2024.04.002

Genome sequence analyses identify novel risk loci for multiple system atrophy

2024· article· en· W4396578590 sur OpenAlexfundno aff
Ruth Chia, Anindita Ray, Zalak Shah, Jinhui Ding, Paola Ruffo, Masashi Fujita, Vilas Menon, Sara Sáez-Atiénzar, Paolo Reho, Karri Kaivola, Ronald L. Walton, Regina H. Reynolds, Ramita Karra, S.S.J. Sait, Fulya Akçimen, Mónica Díez-Fairén, Ignacio Álvarez, Alessandra Fanciulli, Nadia Stefanova, Klaus Seppi, Susanne Duerr, Fabian Leys, Florian Krismer, Victoria Sidoroff, Alexander Zimprich, Walter Pirker, Olivier Rascol, Alexandra Foubert‐Samier, Wassilios G. Meissner, François Tison, Anne Pavy‐Le Traon, Maria Teresa Pellecchia, Paolo Barone, Maria Claudia Russillo, Juan Marín‐Lahoz, Jaime Kulisevsky, Soraya Torres, Pablo Mir, María Teresa Periñán, Christos Proukakis, Viorica Chelban, Lesley Wu, Yee Yen Goh, Laura Parkkinen, Christopher Kobylecki, Jennifer A. Saxon, Sara Rollinson, Emily M. Garland, Italo Biaggioni, Irene Litvan, Ileana Gabriela Sanchez Rubio, Roy N. Alcalay, Kimberly Kwei, Steven Lubbe, Qinwen Mao, Margaret E. Flanagan, Rudolph J. Castellani, Vikram Khurana, Alain Ndayisaba, Andrea Calvo, Gabriele Mora, Antonio Canosa, Gianluca Floris, Ryan C. Bohannan, Anni Moore, Lucy Norcliffe‐Kaufmann, Jose‐Alberto Palma, Horacio Kaufmann, Changyoun Kim, Michiyo Iba, Eliezer Masliah, Ted M. Dawson, Liana S. Rosenthal, Alexander Pantelyat, Marilyn S. Albert, Olga Pletniková, Juan C. Troncoso, Jon Infante, Carmen Lage, Pascual Sánchez‐Juan, Geidy E. Serrano, Thomas G. Beach, Pau Pástor, Huw R. Morris, Diego Albani, Jordi Clarimón, Gregor K. Wenning, John Hardy, Mina Ryten, Eric Topol, Ali Torkamani, Adriano Chiò, David A. Bennett, Philip L. De Jager, Philip Low, Wolfgang Singer, William P. Cheshire, Zbigniew K. Wszołek, Dennis W. Dickson, Bryan J. Traynor, J. Raphael Gibbs, Clifton L. Dalgard, Owen A. Ross, Henry Houlden, Sonja W. Scholz

Notice bibliographique

RevueNeuron · 2024
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueParkinson's Disease Mechanisms and Treatments
Établissements canadiensnon disponible
Organismes subventionnairesCommon FundNational Institute of Neurological Disorders and StrokeNIH Office of the DirectorNational Heart, Lung, and Blood InstituteNational Human Genome Research InstituteInstitut de Recherches ServierBrigham Research InstituteArizona Biomedical Research CommissionAustrian Science FundH. Lundbeck A/SAlzheimer’s Research UKBrigham and Women's HospitalParkinson's UKMultiple System Atrophy CoalitionTheravance Biopharma USWellcome TrustNational Institutes of HealthRegeneron PharmaceuticalsNational Cancer InstituteServierCurePSPJohns Hopkins UniversityMichael J. Fox Foundation for Parkinson's ResearchUniversität InnsbruckArizona Department of Health ServicesParkinson's FoundationDemensförbundetBiogenNorthwestern UniversityNational Institute on AgingNational Institute for Health and Care ResearchMedical Research CouncilTeva Pharmaceutical IndustriesLouisiana Transportation Research CenterMayo ClinicMedizinische Universität InnsbruckAbbVieAlzheimer SocietyEli Lilly and CompanyNational Institute of Mental HealthTakeda Pharmaceuticals U.S.A.Sanofi
Mots-clésSequence (biology)GenomeGeneticsBiologyComputational biologyAtrophyGeneEvolutionary biologyNeuroscience

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Multiple system atrophy (MSA) is an adult-onset, sporadic synucleinopathy characterized by parkinsonism, cerebellar ataxia, and dysautonomia. The genetic architecture of MSA is poorly understood, and treatments are limited to supportive measures. Here, we performed a comprehensive analysis of whole genome sequence data from 888 European-ancestry MSA cases and 7,128 controls to systematically investigate the genetic underpinnings of this understudied neurodegenerative disease. We identified four significantly associated risk loci using a genome-wide association study approach. Transcriptome-wide association analyses prioritized USP38-DT, KCTD7, and lnc-KCTD7-2 as novel susceptibility genes for MSA within these loci, and single-nucleus RNA sequence analysis found that the associated variants acted as cis-expression quantitative trait loci for multiple genes across neuronal and glial cell types. In conclusion, this study highlights the role of genetic determinants in the pathogenesis of MSA, and the publicly available data from this study represent a valuable resource for investigating synucleinopathies.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Expérimental (laboratoire) · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,904
Score d'incertitude au seuil0,523

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,081
Tête enseignante GPT0,357
Écart entre enseignants0,276 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeExpérimental (laboratoire)
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations42
Publié2024
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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