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Enregistrement W4398255894 · doi:10.1017/cjn.2024.149

P.042 Anti-HMG Coenzyme A reductase antibody (anti-HMGCR) myopathy: case review of two pediatric patients from a single center

2024· article· en· W4398255894 sur OpenAlexvenueno aff
Aline Toupin, HJ McMillan, Amanda Yaworski

Notice bibliographique

RevueCanadian Journal of Neurological Sciences / Journal Canadien des Sciences Neurologiques · 2024
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueInflammatory Myopathies and Dermatomyositis
Établissements canadiensnon disponible
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésMedicineStatinMyopathyGastroenterologyMethotrexateInternal medicineAsymptomaticMyositisSurgeryPediatrics

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Background: Necrotizing anti-HMGCR myopathy is rare in children. Pediatric cases are not typically associated with statin use or malignancy. Methods: Retrospective chart review (January 2009 to December 2023) identified cases of anti-HMGCR myopathy at our hospital. Results: Two patients were identified. Patient A, presented at 8 yo with a 2 year history of proximal muscle weakness. His CK was 4,840 U/L (normal <205 U/L) with a high anti-HMGCR antibody titre. His Childhood Myositis Assessment Scale (CMAS) score was 33/52. Monthly IVIG was started and his muscle strength and CK improved. Two years later, weekly methotrexate was started for persistent mild CK elevation (602 to 869 U/L). At 11 years old, 3 years after diagnosis, his CMAS score was 47 and he could participate in soccer with mild fatigue. Patient B, presented at 8 yo with acute proximal weakness, rash and CMAS 13/52. His CK was 20,185 U/L with elevated anti-HMGCR antibody titre. He received oral corticosteroids, weekly methotrexate and monthly IVIG. At 10 yo, 2 years after diagnosis, he is asymptomatic with CMAS 51. He is maintained on methotrexate monotherapy. Conclusions: Anti-HMGCR antibody myopathy requires prompt diagnosis to obviate muscle necrosis and long-term complications. Our patients showed clinical and CMAS improvement with treatment.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,002
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Étude de cas · Signal consensuel: Étude de cas
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,003
Score d'incertitude au seuil0,010

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,002
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0010,001
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,001
Bibliométrie0,0030,003
Études des sciences et des technologies0,0010,001
Communication savante0,0010,001
Science ouverte0,0010,001
Intégrité de la recherche0,0010,001
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0030,001

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,024
Tête enseignante GPT0,291
Écart entre enseignants0,267 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeÉtude de cas
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations1
Publié2024
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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