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Enregistrement W4399564381 · doi:10.1038/s41598-024-64169-3

Variant ranking pipeline for complex familial disorders

2024· article· en· W4399564381 sur OpenAlexafffund
Sneha Ralli, Tariq Vira, Carla Daniela Robles‐Espinoza, David J. Adams, Angela Brooks‐Wilson

Notice bibliographique

RevueScientific Reports · 2024
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
Thématiquevaccines and immunoinformatics approaches
Établissements canadiensCanada's Michael Smith Genome Sciences CentreSimon Fraser University
Organismes subventionnairesMedical Research CouncilLeids Universitair Medisch CentrumWellcome TrustAcademy of Medical SciencesCanadian Institutes of Health ResearchCanada's Michael Smith Genome Sciences CentreUniversiteit LeidenCancer Research UK
Mots-clésPedigree chartGeneticsBiologyGenomePopulationAlleleGeneComputational biologyMedicine

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Identifying genetic susceptibility factors for complex disorders remains a challenging task. To analyze collections of small and large pedigrees where genetic heterogeneity is likely, but biological commonalities are plausible, we have developed a weights-based pipeline to prioritize variants and genes. The Weights-based vAriant Ranking in Pedigrees (WARP) pipeline prioritizes variants using 5 weights: disease incidence rate, number of cases in a family, genome fraction shared amongst cases in a family, allele frequency and variant deleteriousness. Weights, except for the population allele frequency weight, are normalized between 0 and 1. Weights are combined multiplicatively to produce family-specific-variant weights that are then averaged across all families in which the variant is observed to generate a multifamily weight. Sorting multifamily weights in descending order creates a ranked list of variants and genes for further investigation. WARP was validated using familial melanoma sequence data from the European Genome-phenome Archive. The pipeline identified variation in known germline melanoma genes POT1, MITF and BAP1 in 4 out of 13 families (31%). Analysis of the other 9 families identified several interesting genes, some of which might have a role in melanoma. WARP provides an approach to identify disease predisposing genes in studies with small and large pedigrees.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,003
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,013
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Simulation ou modélisation · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Méthodes · Signal consensuel: Méthodes
Score de désaccord entre enseignants0,041
Score d'incertitude au seuil0,138

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0030,013
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0020,001
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,002
Bibliométrie0,0050,003
Études des sciences et des technologies0,0010,000
Communication savante0,0020,001
Science ouverte0,0020,002
Intégrité de la recherche0,0010,001
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0410,012

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,018
Tête enseignante GPT0,257
Écart entre enseignants0,239 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeSimulation ou modélisation
Domainenon disponible
GenreMéthodes

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations1
Publié2024
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Résumé présentoui

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