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Enregistrement W4401833050 · doi:10.1038/s41531-025-01245-z

Genome-wide association study of copy number variations in Parkinson’s disease

2024· preprint· en· W4401833050 sur OpenAlexafffund
Zied Landoulsi, Ashwin Ashok Kumar Sreelatha, Nicole Kuznetsov, Dheeraj Reddy Bobbili, Ludovica Montanucci, Costin Leu, Lisa‐Marie Niestroj, Emadeldin Hassanin, Cloé Domenighetti, Pierre‐Emmanuel Sugier, Milena Radivojkov‐Blagojevic, Peter Lichtner, Berta Portugal, Connor Edsall, Jens Krüger, Dena Hernández, Cornelis Blauwendraat, George D. Mellick, Alexander Zimprich, Walter Pirker, Manuela Tan, Ekaterina Rogaeva, Anthony E. Lang, Sulev Kõks, Pille Taba, Suzanne Lesage, Alexis Brice, Jean‐Christophe Corvol, Marie‐Christine Chartier‐Harlin, Eugénie Mutez, Kathrin Brockmann, Angela Deutschländer, G. Hadjigeorgiou, Efthimos Dardiotis, Leonidas Stefanis, Athina‐Maria Simitsi, Enza Maria Valente, Simona Petrucci, Letizia Straniero, Anna Zecchinelli, Gianni Pezzoli, Laura Brighina, Carlo Ferrarese, Grazia Annesi, Andrea Quattrone, Monica Gagliardi, Lena F. Burbulla, Hirotaka Matsuo, Akiyoshi Nakayama, Nobutaka Hattori, Kenya Nishioka, Sun Ju Chung, Yun Joong Kim, Lukas Pavelka, Pierre Kolber, Andrew Singleton, Dan Vitale, Mathias Toft, Lasse Pihlstrøm, Leonor Correia Guedes, Joaquim J. Ferreira, Jonathan Carr, E. Tolosa, Mario Ezquerra, Pau Pástor, Karin Wirdefeldt, Nancy L. Pedersen, Caroline Ran, Andrea Carmine Belin, Andreas Puschmann, Carl E Clarke, Karen Morrison, Dimitri Krainc, Matthew J. Farrer, Dennis Lal, Thomas Gasser, Rejko Krüger, Manu Sharma, Patrick May

Notice bibliographique

Revuenpj Parkinson s Disease · 2024
Typepreprint
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueGenomic variations and chromosomal abnormalities
Établissements canadiensOntario Brain InstituteToronto Western HospitalOccupational Cancer Research CentreUniversity of Toronto
Organismes subventionnairesMedical Research CouncilMinisterio de Ciencia e InnovaciónMultiple Sclerosis Society of Western AustraliaUniversiteit StellenboschVetenskapsrådetMinistero della SaluteAssociation France ParkinsonAgence Nationale de la RechercheSouth African Medical Research CouncilDeutsche ForschungsgemeinschaftEesti TeadusagentuurNational Research FoundationParkinson's UKDepartment of Science and Technology, Ministry of Science and Technology, IndiaMultiple System Atrophy CoalitionConsortium canadien en neurodégénérescence associée au vieillissementFaculty of Medicine and Health, University of SydneyKarolinska InstitutetEU Joint Programme – Neurodegenerative Disease ResearchMichael J. Fox Foundation for Parkinson's ResearchNational Institutes of HealthU.S. Department of Health and Human Services
Mots-clésCopy-number variationGeneticsDiseaseGenome-wide association studyParkinson's diseaseBiologyGenetic associationGenomePathogenesisComputational biologyGeneSingle-nucleotide polymorphismMedicineGenotypePathology

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Abstract Objective To investigate the impact of copy number variations (CNVs) on Parkinson’s disease (PD) pathogenesis using genome-wide data and explore their role in sporadic PD. Methods We analyzed CNV data from 11,035 PD patients (including 2,731 early-onset PD (EOPD)) and 8,901 controls from the COURAGE-PD consortium using a sliding window CNV-GWAS and genome-wide burden analysis. The independent dataset from the Global Parkinson Genetics Program (GP2) consisted of 23,089 cases and 18,824 controls were used to validate our initial findings. Results The exploratory dataset identifies multiple CNV regions associated with PD risk. The nominated CNV loci were not confirmed in an independent dataset, except that only a deletion in the PRKN gene, a well-established EOPD locus, remained genome-wide significant and robustly supported. CNV burden analysis showed a higher prevalence of CNVs in PD-related genes in patients compared to controls (OR=1.56 [1.18-2.09], p=0.0013), with PRKN showing the highest burden (OR=1.47 [1.10-1.98], p=0.026). Patients with CNVs in PRKN had an earlier disease onset. Burden analysis with controls and EOPD patients showed similar results. Interpretation The largest CNV-based GWAS on PD highlights both the promise and pitfalls of array-based CNV detection in PD and underscores the relevance of whole-genome sequencing approaches in resolving the role of CNV in PD. The array-based findings are prone towards false positive findings that might arise either from platform limitations and/or cohort biases. Future studies require improved genotyping resolution and rigorous cross-cohort validation to reliably assess CNV contributions to PD risk.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,005
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,003
Score d'incertitude au seuil0,007

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,005
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,001
Bibliométrie0,0020,002
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0010,000
Science ouverte0,0000,001
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0020,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,011
Tête enseignante GPT0,254
Écart entre enseignants0,243 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations2
Publié2024
Routes d'admission2
Résumé présentoui

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