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Enregistrement W4401907254 · doi:10.1681/asn.0000000000000480

Association of Genetically Predicted Skipping of COL4A4 Exon 27 with Hematuria and Albuminuria

2024· article· en· W4401907254 sur OpenAlexafffund
Frida Lona‐Durazo, Kohei Omachi, Damian Fermin, Felix Eichinger, Jonathan P. Troost, Meei‐Hua Lin, Ian Dinsmore, Tooraj Mirshahi, Alex R. Chang, Jeffrey H. Miner, Andrew D. Paterson, Moumita Barua, Sarah A. Gagliano Taliun

Notice bibliographique

RevueJournal of the American Society of Nephrology · 2024
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueCell Adhesion Molecules Research
Établissements canadiensHospital for Sick ChildrenPublic Health OntarioToronto General HospitalUniversity Health NetworkUniversity of TorontoUniversité de MontréalMontreal Heart Institute
Organismes subventionnairesNational Institute of Diabetes and Digestive and Kidney DiseasesCanadian Institutes of Health ResearchNational Center for Advancing Translational SciencesAlport Syndrome Foundation
Mots-clésAlbuminuriaMedicineExon skippingExonInternal medicineKidney diseaseGeneticsBiologyGene

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Key Points Using transcriptome-wide association studies, we identified an association between splicing out of exon 27 of COL4A4 and hematuria. We confirmed the presence of COL4A4 exon 27 splicing in an independent cohort. Functional assays revealed that the COL4A4 transcript with exon 27 spliced out affects collagen IV trimer assembly and secretion. Background Hematuria is an established sign of glomerular disease and can be associated with kidney failure, but there has been limited scientific study of this trait. Methods Here, we combined genetic data from the UK Biobank with predicted gene expression and splicing from Genotype Tissue Expression kidney cortex samples ( n =65) in a transcriptome-wide association study to identify additional potential biological mechanisms influencing hematuria. Results The transcriptome-wide association study using kidney cortex identified significant associations for five genes in expression and three significant splicing events. Notably, we identified an association between the skipping of COL4A4 exon 27, which is genetically predicted by intronic rs11898094 (minor allele frequency 13%), and hematuria. Association between this variant was also found with urinary albumin excretion. We found independent evidence supporting the same variant predicting this skipping event in glomeruli-derived mRNA transcriptomics data ( n =245) from the Nephrotic Syndrome Study Network. The functional significance of loss of exon 27 was demonstrated using the split NanoLuc-based α 3 α 4 α 5(IV) heterotrimer assay, in which type IV collagen heterotrimer formation was quantified by luminescence. The causal splicing variant for this skipping event is yet to be identified. Conclusions In summary, by integrating multiple data types, we identified a potential splicing event associated with hematuria and albuminuria.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,002
Score d'incertitude au seuil0,008

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0010,001
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,001
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0020,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,010
Tête enseignante GPT0,281
Écart entre enseignants0,271 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations5
Publié2024
Routes d'admission2
Résumé présentoui

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