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Enregistrement W4402287509 · doi:10.1101/2024.09.04.24313051

Analysis of more than 400,000 women provides case-control evidence for BRCA1 and BRCA2 variant classification

2024· preprint· en· W4402287509 sur OpenAlexaff
Maria Zanti, Denise G O'Mahony, Michael T. Parsons, Leila Dorling, Joe Dennis, Nicholas Boddicker, Wenan Chen, Chunling Hu, Marc Naven, Kristia Yiangou, Thomas U. Ahearn, Christine B. Ambrosone, Irene L. Andrulis, Antonis C. Antoniou, Paul L. Auer, Caroline Baynes, Clara Bodelón, Natalia Bogdanova, Stig E. Bojesen, Manjeet K. Bolla, Kristen D. Brantley, Nicola J. Camp, Archie Campbell, Jose E. Castelao, Melissa H. Cessna, Jenny Chang‐Claude, Fei Chen, Georgia Chenevix‐Trench, Don Conroy, Kamila Czene, Arcangela De Nicolo, Susan M. Domchek, Thilo Dörk, Alison M. Dunning, A. Heather Eliassen, D Gareth Evans, Peter A. Fasching, Jonine D. Figueroa, Henrik Flyger, Manuela Gago-Domínguez, Montserrat García‐Closas, Gord Glendon, Anna González‐Neira, Felix Graßmann, Andreas Hadjisavvas, Christopher A. Haiman, U. Hamann, Steven N. Hart, Mikael Hartman, Weang-Kee Ho, James M. Hodge, Reiner Hoppe, Sacha J. Howell, Anna Jakubowska, Elza K. Khusnutdinova, Yon-Dschun Ko, Peter Kraft, Vessela N. Kristensen, James V. Lacey, Jingmei Li, Geok Hoon Lim, Sara Lindström, Artitaya Lophatananon, Craig Luccarini, Arto Mannermaa, Maria Elena Martinez, Dimitrios Mavroudis, Roger L. Milne, Kenneth Muir, Katherine L. Nathanson, Rocío Núñez‐Torres, Nadia Obi, Janet E. Olson, Julie R. Palmer, Mihalis I. Panayiotidis, Alpa V. Patel, Paul D.P. Pharoah, Eric C. Polley, Muhammad Usman Rashid, Kathryn J. Ruddy, Emmanouil Saloustros, Elinor J. Sawyer, Marjanka K. Schmidt, Melissa C. Southey, Veronique Kiak‐Mien Tan, Soo‐Hwang Teo, Lauren R. Teras, Diana Torres, Amy Trentham‐Dietz, Thérèse Truong, Celine M. Vachon, Qin Wang, Jeffrey N. Weitzel, Siddhartha Yadav, Song Yao, Gary Zirpoli, Melissa Cline, Peter Devilee, Sean V. Tavtigian, David E Goldgar, Fergus J. Couch, Douglas F. Easton, Amanda B. Spurdle, Kyriaki Michailidou

Notice bibliographique

RevuemedRxiv · 2024
Typepreprint
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueGenomics and Rare Diseases
Établissements canadiensLunenfeld-Tanenbaum Research InstituteUniversity of TorontoMount Sinai Hospital
Organismes subventionnairesNational Institutes of HealthEuropean CommissionWellcome TrustBreast Cancer Research Foundation
Mots-clésGermlineOdds ratioAlleleGenetic testingGermline mutationGeneticsComputational biologyMedicineBiologyMutationInternal medicineGene

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Abstract Clinical genetic testing identifies variants causal for hereditary cancer, information that is used for risk assessment and clinical management. Unfortunately, some variants identified are of uncertain clinical significance (VUS), complicating patient management. Case-control data is one evidence type used to classify VUS, and previous findings indicate that case-control likelihood ratios (LRs) outperform odds ratios for variant classification. As an initiative of the Evidence-based Network for the Interpretation of Germline Mutant Alleles (ENIGMA) Analytical Working Group we analyzed germline sequencing data of BRCA1 and BRCA2 from 96,691 female breast cancer cases and 303,925 unaffected controls from three studies: the BRIDGES study of the Breast Cancer Association Consortium, the Cancer Risk Estimates Related to Susceptibility consortium, and the UK Biobank. We observed 11,227 BRCA1 and BRCA2 variants, with 6,921 being coding, covering 23.4% of BRCA1 and BRCA2 VUS in ClinVar and 19.2% of ClinVar curated (likely) benign or pathogenic variants. Case-control LR evidence was highly consistent with ClinVar assertions for (likely) benign or pathogenic variants; exhibiting 99.1% sensitivity and 95.4% specificity for BRCA1 and 92.2% sensitivity and 86.6% specificity for BRCA2 . This approach provides case-control evidence for 785 unclassified variants, that can serve as a valuable element for clinical classification.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,011
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,020
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,011
Score d'incertitude au seuil0,058

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0110,020
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,001
Bibliométrie0,0030,002
Études des sciences et des technologies0,0010,001
Communication savante0,0010,000
Science ouverte0,0010,001
Intégrité de la recherche0,0010,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0040,001

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,029
Tête enseignante GPT0,299
Écart entre enseignants0,270 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations3
Publié2024
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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