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Enregistrement W4402682675 · doi:10.1101/2024.09.16.613281

The Pattern and Staging of Brain Atrophy in Spinocerebellar Ataxia Type 2 (SCA2): MRI Volumetrics from ENIGMA-Ataxia

2024· preprint· en· W4402682675 sur OpenAlexafffund
Jason W. Robertson, Isaac Adanyeguh, Benjamin Bender, Sylvia Boesch, Arturo Brunetti, Sirio Cocozza, Léo Coutinho, Andreas Deistung, Stefano Diciotti, Imis Dogan, Alexandra Dürr, Juan Fernández-Ruíz, Sophia Göricke, Marina Grisoli, Shuo Han, Caterina Mariotti, Chiara Marzi, Mario Mascalchi, Fanny Mochel, Wolfgang Nachbauer, Lorenzo Nanetti, Anna Nigri, Sergio Eiji Ono, Chiadi U. Onyike, Jerry L. Prince, Kathrin Reetz, Sandro Romanzetti, Francesco Saccà, Matthis Synofzik, Hélio Afonso Ghizoni Teive, Sophia I. Thomopoulos, Paul M. Thompson, Dagmar Timmann, Sarah H. Ying, Ian H. Harding, Carlos R. Hernandez‐Castillo

Notice bibliographique

RevuebioRxiv (Cold Spring Harbor Laboratory) · 2024
Typepreprint
Langueen
DomaineNeuroscience
ThématiqueGenetic Neurodegenerative Diseases
Établissements canadiensDalhousie University
Organismes subventionnairesMedical Research CouncilMinistero della SaluteNational Institutes of HealthNational Ataxia FoundationDeutsche ForschungsgemeinschaftNational Health and Medical Research CouncilDirección General de Asuntos del Personal Académico, Universidad Nacional Autónoma de MéxicoNatural Sciences and Engineering Research Council of CanadaJohns Hopkins UniversityNational Institute of Neurological Disorders and StrokeBundesministerium für Bildung und ForschungNational Center for Advancing Translational SciencesConsejo Nacional de Ciencia y TecnologíaNational Science Foundation
Mots-clésSpinocerebellar ataxiaCerebellumNeuroscienceAtrophyVoxel-based morphometryWhite matterAtaxiaNeurodegenerationPsychologyPonsPathologyMagnetic resonance imagingAnatomyMedicineDiseaseRadiology

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Abstract Objective Spinocerebellar ataxia type 2 (SCA2) is a rare, inherited neurodegenerative disease characterised by progressive deterioration in both motor coordination and cognitive function. Atrophy of the cerebellum, brainstem, and spinal cord are core features of SCA2, however the evolution and pattern of whole-brain atrophy in SCA2 remain unclear. We undertook a multi-site, structural magnetic resonance imaging (MRI) study to comprehensively characterize the neurodegeneration profile of SCA2. Methods Voxel-based morphometry analyses of 110 participants with SCA2 and 128 controls were undertaken to assess groupwise differences in whole-brain volume. Correlations with clinical severity and genotype, and cross-sectional profiling of atrophy patterns at different disease stages, were also performed. Results Atrophy in SCA2 relative to controls was greatest (Cohen’s d >2.5) in the cerebellar white matter (WM), middle cerebellar peduncle, pons, and corticospinal tract. Very large effects ( d >1.5) were also evident in the superior cerebellar, inferior cerebellar, and cerebral peduncles. In cerebellar grey matter (GM), large effects ( d >0.8) mapped to areas related to both motor coordination and cognitive tasks. Strong correlations (| r |>0.4) between volume and disease severity largely mirrored these groupwise outcomes. Stratification by disease severity showed a degeneration pattern beginning in cerebellar and pontine WM in pre-clinical subjects; spreading to the cerebellar GM and cerebro-cerebellar/corticospinal WM tracts; then finally involving the thalamus, striatum, and cortex in severe stages. Interpretation The magnitude and pattern of brain atrophy evolves over the course of SCA2, with widespread, non-uniform involvement across the brainstem, cerebellar tracts, and cerebellar cortex; and late involvement of the cerebral cortex and striatum.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,003
Score d'incertitude au seuil0,005

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0010,001
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0010,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0010,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,017
Tête enseignante GPT0,232
Écart entre enseignants0,215 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations3
Publié2024
Routes d'admission2
Résumé présentoui

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