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Enregistrement W4402693964 · doi:10.3389/fped.2024.1465166

Case Report: Respiratory lesions successfully treated with intravenous plasminogen, human-tvmh, replacement therapy in four patients with plasminogen deficiency type 1

2024· article· en· W4402693964 sur OpenAlexaff
Charles Nakar, Heather L. McDaniel, Joseph M. Parker, Karen Thibaudeau, Neelam Thukral, Amy D. Shapiro

Notice bibliographique

RevueFrontiers in Pediatrics · 2024
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueCystic Fibrosis Research Advances
Établissements canadiensGlobal Affairs Canada
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésMedicineRespiratory systemRespiratory diseaseSurgeryRespiratory failureLesionLungInternal medicine

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Plasminogen deficiency type 1 (PLGD-1, hypoplasminogenemia) is an ultra-rare, lifelong disease associated with development of fibrinous lesions in multiple organ systems. Depending on lesion location, clinical manifestations of PLGD-1 can result in acute and/or chronic respiratory airway disease which can compromise respiratory function leading to life-threatening events. Early recognition and effective treatment of airway obstruction caused by fibrinous lesions are critical to prevent morbidity due to respiratory compromise. However, physicians may not be familiar with the clinical presentation and management of PLGD-1, causing delays in diagnosis and treatment and potentially contributing to morbidity. Presented here is a case series of one adult and three pediatric patients with severe respiratory complications of PLGD-1 successfully managed by infusions of plasminogen, human-tvmh replacement therapy. Patients' respiratory symptoms were resolved or greatly improved, and treatment was generally well tolerated. In all patients, baseline plasminogen activity was substantially increased with plasminogen replacement therapy administered initially every one to two days followed by extended interval dosing as symptoms were controlled or resolved. All four described cases support the clinical benefit of replacement therapy with plasminogen, human-tvmh in the resolution of life-threatening respiratory complications associated with PLGD-1. Clinical manifestations in addition to respiratory lesions were also improved or resolved with continued treatment.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesMéta-épidémiologie (sens strict)
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,070
Score d'incertitude au seuil1,000

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,000
Bibliométrie0,0010,002
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,001
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,022
Tête enseignante GPT0,286
Écart entre enseignants0,264 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations3
Publié2024
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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