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Enregistrement W4402697910 · doi:10.1002/gcc.23259

Diagnostic and Therapeutic Implications of a <scp><i>FUS</i></scp>::<scp><i>TFCP2</i></scp> Fusion and <scp><i>ALK</i></scp> Activation in a Metastatic Rhabdomyosarcoma

2024· article· en· W4402697910 sur OpenAlexafffund
Veronika Csizmók, Cameron J. Grisdale, Laura Williamson, Howard J. Lim, Lawrence Lee, Daniel J. Renouf, Steven J.M. Jones, Marco A. Marra, Janessa Laskin, Alannah Smrke

Notice bibliographique

RevueGenes Chromosomes and Cancer · 2024
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueSarcoma Diagnosis and Treatment
Établissements canadiensSimon Fraser UniversityUniversity of British ColumbiaVancouver General HospitalBC Cancer AgencyCanada's Michael Smith Genome Sciences Centre
Organismes subventionnairesCommon FundNIH Office of the DirectorNational Human Genome Research InstituteNational Cancer InstituteNational Institutes of HealthBC Cancer FoundationGenome British ColumbiaCanada's Michael Smith Genome Sciences Centre
Mots-clésBiologyRhabdomyosarcomaCancer researchFusion geneSarcomaSoft tissue sarcomaDesminPathologyImmunohistochemistryCancerMedicineGeneImmunologyGenetics

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

The identification of gene fusions in rare sarcoma subtypes can have diagnostic, prognostic, and therapeutic impacts for advanced cancer patients. Here, we present a case of a 31-year-old male with a lytic lesion of the left mandible initially diagnosed as an osteosarcoma but found to have a TFCP2 fusion and ALK alteration, redefining the diagnosis and providing rationale for a novel treatment strategy. Histologically, the tumor displayed hypercellular, spindled to epithelioid neoplasm and nuclear pleomorphism, while immunohistochemistry showed diffuse SATB2 and focal desmin staining. Whole genome and transcriptome analysis revealed a FUS::TFCP2 fusion, the defining alteration of a rare molecularly characterized subtype of soft tissue sarcoma termed intraosseous rhabdomyosarcoma. An internal ALK deletion and extremely high ALK RNA expression were also identified, suggesting potential benefit of an ALK inhibitor. This patient displayed a rapid and dramatic clinical and radiographic response to an ALK inhibitor, alectinib. Unfortunately, the response was short-lived, likely due to the advanced stage and aggressiveness of the disease. This report describes genome and transcriptome characterization of an intraosseous rhabdomyosarcoma, few of which exist in the literature, as well as providing evidence that inhibition of ALK may be a rational treatment strategy for patients with this exceedingly rare soft tissue sarcoma subtype characterized by TFCP2 fusions and ALK activation.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Étude de cas · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,001
Score d'incertitude au seuil0,002

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0010,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,022
Tête enseignante GPT0,290
Écart entre enseignants0,268 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeÉtude de cas
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations10
Publié2024
Routes d'admission2
Résumé présentoui

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