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Enregistrement W4403151694 · doi:10.1210/jendso/bvae163.2283

8657 Thymic Neoplasia in a Pediatric Patient With LI-Fraumeni Syndrome: A Case Report

2024· article· en· W4403151694 sur OpenAlexaffabout
Mariana Ataide Souza, Wallisson Medeiros Lins, Fernanda Queiroz Aratani, Stephanie Kallas Beeby, Debora di Matteo, Jose Llumiquinga Marcayata, Aliny Weber Kuhn, Helaine Charcar, Felipe Ledesma, Madson Q. Almeida, Fábio Biscegli Jatene, Berenice Bilharinho Mendonca, Maria Candida Barisson Villares Fragoso

Notice bibliographique

RevueJournal of the Endocrine Society · 2024
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueCancer Immunotherapy and Biomarkers
Établissements canadiensWiLAN (Canada)
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésLi–Fraumeni syndromeMedicinePediatricsGeneticsBiologyMutation

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Abstract Disclosure: M.A. Souza: None. W.M. Lins: None. D. di Matteo: None. J.L. Marcayata: None. A. Kuhn: None. H. Charcar: None. F. Ledesma: None. M.Q. Almeida: None. F. Jatene: None. B.B. Mendonca: None. M.C. Fragoso: None. Introduction: Li-Fraumeni Syndrome (LFS) is a rare autosomal dominant hereditary cancer predisposition syndrome primarily caused by pathogenic variants in the TP53 tumor suppressor gene. The individuals affected are typically young, with a cancer risk of approximately 90% in lifetime. Parents choosing to test their young children face the dilemma of when to disclose their own or the child's status and when to initiate cancer screening if LFS is detected. This process presents psychosocial challenges for both parents and affected children. Both providers and patients question whether the surveillance benefits outweigh the psychological burden of knowing LFS status and screening-related concerns, creating ambivalence toward genetic testing decisions.Case Report: We describe a 6-year-old male with Li-Fraumeni syndrome carrier of the germline pathogenic variant TP53 c.818G>A (p.R273H) in heterozygous (exon 8).In the family history, there are three relatives with advanced tumor cases, with the grandmother already deceased, the mother undergoing chemotherapy treatment, and the cousin being cancer-free for 10 years.The patient in question had no gestational complications. No consanguinity between parents. No signs or symptoms of hormonal hyperfunction. As proposed in the literature, Li-Fraumeni Syndrome patients should undergo frequent screening for early tumor detection, the patient began screening according to the Toronto protocol in 2018, at the age of 1 year and 7 months, through cranial and thoracic MRI, abdominal ultrasound, and annual hormonal assays. In the thoracic MRI conducted in February 2023, an enlarged and heterogeneously signaling thymus was identified, with a nodular formation (absent in previous exams), measuring about 2.5 cm. Facing suspicion of a thymoma, thymic carcinoma, or lymphoma, a biopsy guided by tomography in March 2023 was done. Histological examination was compatible with primary thymic neoplasia. During follow-up, a significant growth of the mass to 9 cm was observed. The patient underwent surgical treatment in August 2023 with resection of the mediastinal mass, and the anatomopathological examination revealed undifferentiated thymic carcinoma, followed in conjunction with the pediatric oncology team. The dilemma is about the adjuvant radiotherapy since the possibility to acquire a new tumor radio-induced such as sarcoma. We proposed to follow with MRI imaging each 3 months and if minimal signal of recurrence he will underwent radiotherapy. Conclusion: In addition to the intrinsic rarity of Li-Fraumeni Syndrome, this case draws attention to the possibility of a thymic tumor, an extremely rare neoplasm in syndrome carriers. In the literature, only scattered case reports show this association. Furthermore, this case reinforces the importance of systematic screening for investigating possible neoplasms in this susceptible population. Presentation: 6/1/2024

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Étude de cas · Signal consensuel: Étude de cas
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,100
Score d'incertitude au seuil0,305

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,001
Bibliométrie0,0000,001
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,001
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,007
Tête enseignante GPT0,255
Écart entre enseignants0,248 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeÉtude de cas
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations0
Publié2024
Routes d'admission2
Résumé présentoui

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