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Enregistrement W4403893657 · doi:10.1186/s13023-024-03370-z

Improving genetic testing pathways for transthyretin amyloidosis in France: challenges and strategies

2024· article· en· W4403893657 sur OpenAlexaff
Bérénice Hebrard, Marie-Lise Babonneau, Philippe Charron, Émilie Consolino, Benjamin Dauriat, Delphine Dupin‐Deguine, Dominique Fargeaud, Agnès Farrugia, Anna‐Gaëlle Giguet‐Valard, Damien Guijarro, Jocelyn Inamo, Julien Jeanneteau, Jean‐Michaël Mazzella, Claire‐Cécile Michon, Gilles Millat, Frédéric Mouquet, Silvia Oghina, Yann Péréon, Vianney Poinsignon, Julie Pompougnac, Julie Proukhnitzky, Élise Schaefer, Franck Sturtz, Mathilde Trosdorf, Giorgia Canali, Alexandre Combes, Benoît Funalot, Thibaud Damy

Notice bibliographique

RevueOrphanet Journal of Rare Diseases · 2024
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueAmyloidosis: Diagnosis, Treatment, Outcomes
Établissements canadiensHotel Dieu Hospital
Organismes subventionnairesPfizer FrancePfizer
Mots-clésGenetic testingMedicineAmyloidosisGenetic counselingDiseaseTransthyretinStakeholderStandardizationPersonalized medicineIntensive care medicineBioinformaticsGeneticsBiologyPathologyComputer sciencePolitical scienceInternal medicinePublic relations

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Transthyretin amyloidosis (ATTR) is a severe and rare disease characterized by the progressive deposition of misfolded transthyretin proteins, causing irreversible organ damage. Transthyretin amyloidosis can present as a hereditary ATTR or acquired wild-type ATTR form. Genetic testing is critical for determining a hereditary predisposition and subsequently initiating appropriate family screening. In France, strict regulations govern genetic testing that aim to protect patients and their families affected by hereditary diseases such as ATTR. However, challenges persist in establishing an effective genetic testing pathway. A multidisciplinary group of French experts convened to discuss the challenges associated with an ATTR genetic diagnosis and to propose improvement strategies. Key challenges include the lack of pathway standardization, communication gaps between healthcare professionals (HCPs) and patients, and difficulties in complying with regulatory requirements. Concerns about patient data safety and outsourced testing quality further complicate matters. Proposed strategies included the development of stakeholder mapping tools for HCPs and patients, educational programs to improve literacy on genetic testing regulations, increase disease awareness among medical geneticists and genetic counselors, and strengthening HCP-patient communication through educational materials. These initiatives aim to streamline the genetic testing pathway, enhance compliance with regulations, and ultimately provide optimal support for patients and families with ATTR.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,077
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,068
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Sans objet · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: aucune
Score de désaccord entre enseignants0,077
Score d'incertitude au seuil0,409

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0770,068
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0020,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,002
Bibliométrie0,0050,002
Études des sciences et des technologies0,0030,002
Communication savante0,0090,007
Science ouverte0,0050,009
Intégrité de la recherche0,0060,006
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0090,002

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,018
Tête enseignante GPT0,258
Écart entre enseignants0,240 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeSans objet
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations2
Publié2024
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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