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Enregistrement W4405897742 · doi:10.1212/wnl.0000000000210268

Safety and Efficacy of IV Onasemnogene Abeparvovec for Pediatric Patients With Spinal Muscular Atrophy

2024· article· en· W4405897742 sur OpenAlexaff
Hugh J. McMillan, Giovanni Baranello, Michelle A. Farrar, Craig M. Zaidman, T. Moreno, Liesbeth De Waele, Yuh‐Jyh Jong, Vincent Laugel, Susana Quijano‐Roy, Eugenio Mercuri, Yin‐Hsiu Chien, Volker Straub, Basil T. Darras, Julia Seibert, I. Alecu, F. Freischläger, Francesco Muntoni

Notice bibliographique

RevueNeurology · 2024
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueNeurogenetic and Muscular Disorders Research
Établissements canadiensChildren's Hospital of Eastern OntarioUniversity of Ottawa
Organismes subventionnairesChugai PharmaceuticalInstitut National de la Santé et de la Recherche MédicaleSarepta TherapeuticsEuropean CommissionSanofiPTC TherapeuticsAveXisBiogenAmicus TherapeuticsRegeneron PharmaceuticalsAlexion PharmaceuticalsPfizer
Mots-clésSpinal muscular atrophyMedicineAtrophyProgressive muscular atrophyPhysical medicine and rehabilitationPediatricsPhysical therapyInternal medicineAmyotrophic lateral sclerosisDisease

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

BACKGROUND AND OBJECTIVES: Safety and efficacy of IV onasemnogene abeparvovec has been demonstrated for patients with spinal muscular atrophy (SMA) weighing <8.5 kg. SMART was the first clinical trial to evaluate onasemnogene abeparvovec for participants weighing 8.5-21 kg. METHODS: SMART was an open-label, multicenter, phase 3b study conducted across 13 sites in 9 countries (NCT04851873). Symptomatic pediatric participants with SMA (any type; treatment-naïve or had discontinued prior treatment) were stratified into 3 weight cohorts (≥8.5-13, >13-17, and >17-21 kg), administered onasemnogene abeparvovec, and followed for 52 weeks. Corticosteroids were initiated 24 hours before infusion with dose increases in response to adverse events (AEs) and subsequent tapering at investigator discretion. The primary objective was safety. Secondary objective was efficacy (motor function/motor milestones). RESULTS: copies) achieved new motor milestones. DISCUSSION: Onasemnogene abeparvovec safety profile was similar across weight groups in this heterogenous participant population. Frequency and duration of asymptomatic aminotransferase elevations and thrombocytopenia are notable findings. Most participants demonstrated maintenance or improvement of motor function, suggesting clinical benefit for patients with SMA weighing up to 21 kg. TRIAL REGISTRATION INFORMATION: ClinicalTrials.gov identifier (NCT04851873, clinicaltrials.gov/study/NCT04851873) submitted April 19, 2021. First participant enrolled on September 8, 2021. CLASSIFICATION OF EVIDENCE: This study provides Class IV evidence that intravenous onasemnogene abeparvovec is safe in pediatric patients with SMA who weigh 8.5-21 kg.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,143
Score d'incertitude au seuil0,370

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,009
Tête enseignante GPT0,272
Écart entre enseignants0,263 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations23
Publié2024
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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