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Enregistrement W4406033262 · doi:10.1186/s13195-024-01659-6

Integrative multiomics reveals common endotypes across PSEN1, PSEN2, and APP mutations in familial Alzheimer’s disease

2025· article· en· W4406033262 sur OpenAlexfundno aff
Phoebe Valdes, Andrew B. Caldwell, Qing Liu, Michael Q. Fitzgerald, Srinivasan Ramachandran, Celeste M. Karch, Sarah Adams, Ricardo Allegri, Aki Araki, Nicolas R. Barthélemy, Randall J. Bateman, Jacob Bechara, Tammie L.S. Benzinger, Sarah Berman, Courtney Bodge, Susan E. Brandon, W. K. Brooks, Jared R. Brosch, Jill Buck, Virginia Buckles, Kathleen Carter, Lisa Cash, Charlie Chen, Jasmeer P. Chhatwal, Patricio Chrem Méndez, Jasmin Chua, Helena Chui, Laura Courtney, Carlos Cruchaga, Gregory S. Day, Chrismary DeLaCruz, Darcy Denner, Anna Diffenbacher, Aylin Dincer, Tamara Donahue, J. Maxwell Douglas, Duc M. Duong, Noelia Egido, Bianca Esposito, Anne M. Fagan, Marty Farlow, Becca Feldman, Colleen Fitzpatrick, Shaney Flores, Nick C. Fox, Erin Franklin, Nelly Joseph‐Mathurin, Hisako Fujii, Samantha L. Gardener, Bernardino Ghetti, Alison Goate, Sarah B. Goldberg, Jill Goldman, Alyssa Gonzalez, Brian Gordon, Susanne Gräber‐Sultan, Neill R. Graff‐Radford, Morgan Graham, Julia Gray, Emily Gremminger, Miguel L. Grilo, Alex Groves, Christian Haass, Lisa M. Häsler, Jason Hassenstab, Cortaiga Hellm, Elizabeth Herries, Laura Hoechst-Swisher, Anna Hofmann, David M. Holtzman, Russ C. Hornbeck, Yakushev Igor, Ryoko Ihara, Takeshi Ikeuchi, Snežana Ikonomović, Kenji Ishii, Clifford R. Jack, Gina Jerome, Erik C. B. Johnson, Mathias Jucker, Stephan Käser, Kensaku Kasuga, Sarah Keefe, William E. Klunk, Robert A. Koeppe, Deb Koudelis, Elke Kuder-Buletta, Christoph Laske, Allan I. Levey, Johannes Levin, Yan Li, Oscar L. López, Jacob Marsh, Ralph N. Martins, Neal Scott Mason, Colin L. Masters, Kwasi G. Mawuenyega, Austin McCullough, Eric McDade, Arlene Mejia, Estrella Morenas‐Rodríguez, John Morris, James M. Mountz, Cath Mummery, Neelesh K. Nadkarni, Akemi Nagamatsu, Katie Neimeyer, Yoshiki Niimi, James M. Noble, Joanne Norton, Brigitte Nuscher, Ulricke Obermüller, Antoinette O’Connor, Riddhi Patira, Richard J. Perrin, Lingyan Ping, Oliver Preische, Alan E. Renton, John M. Ringman, Stephen Salloway, Peter Schofield, Michio Senda, Nicholas T. Seyfried, Kristine Shady, Hiroyuki Shimada, Wendy Sigurdson, Jennifer A. Smith, Lori Smith, Beth E. Snitz, Hamid R. Sohrabi, Sochenda Stephens, Kevin Taddei, Sarah Thompson, Jonathan Vöglein, Peter Wang, Qing Wang, Elise A. Weamer, Chengjie Xiong, Jinbin Xu, Xu Xiong, Douglas Galasko, Shauna H. Yuan, Steven L. Wagner, Shankar Subramaniam

Notice bibliographique

RevueAlzheimer s Research & Therapy · 2025
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueAlzheimer's disease research and treatments
Établissements canadiensnon disponible
Organismes subventionnairesEunice Kennedy Shriver National Institute of Child Health and Human DevelopmentNational Institute of Diabetes and Digestive and Kidney DiseasesInstituto de Salud Carlos IIIFonds de Recherche du Québec - SantéNational Institutes of HealthDeutsches Zentrum für Neurodegenerative ErkrankungenNational Institute of Neurological Disorders and StrokeKorea Health Industry Development InstituteJapan Agency for Medical Research and DevelopmentUniversity of California, San DiegoFondation Brain CanadaFleniEuropean Molecular Biology LaboratoryNational Institute on AgingAlzheimer's AssociationNational Heart, Lung, and Blood InstituteCure Alzheimer's FundNational Cancer InstituteEidgenössische Technische Hochschule ZürichU.S. National Library of MedicineU.S. Department of Veterans AffairsCanadian Institutes of Health ResearchNational Science Foundation
Mots-clésPSEN1DiseasePresenilinMedicineDementiaBioinformaticsAlzheimer's diseaseNeurologyMutationNeurodegenerationNeuroscienceGeneticsBiologyGenePsychiatryPathology

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Abstract Background PSEN1, PSEN2, and APP mutations cause Alzheimer’s disease (AD) with an early age at onset (AAO) and progressive cognitive decline. PSEN1 mutations are more common and generally have an earlier AAO; however, certain PSEN1 mutations cause a later AAO, similar to those observed in PSEN2 and APP . Methods We examined whether common disease endotypes exist across these mutations with a later AAO (~ 55 years) using hiPSC-derived neurons from familial Alzheimer’s disease (FAD) patients harboring mutations in PSEN1 A79V , PSEN2 N141I , and APP V717I and mechanistically characterized by integrating RNA-seq and ATAC-seq. Results We identified common disease endotypes, such as dedifferentiation, dysregulation of synaptic signaling, repression of mitochondrial function and metabolism, and inflammation. We ascertained the master transcriptional regulators associated with these endotypes, including REST, ASCL1, and ZIC family members (activation), and NRF1 (repression). Conclusions FAD mutations share common regulatory changes within endotypes with varying severity, resulting in reversion to a less-differentiated state. The regulatory mechanisms described offer potential targets for therapeutic interventions.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesMéta-épidémiologie (sens strict)
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,453
Score d'incertitude au seuil1,000

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,000
Bibliométrie0,0010,001
Études des sciences et des technologies0,0010,001
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,001
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,094
Tête enseignante GPT0,451
Écart entre enseignants0,357 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations14
Publié2025
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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