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Enregistrement W4406200559 · doi:10.1371/journal.pone.0313845

Like milk on the stove: Healthcare professionals navigating uncertainty when caring for families with 22q11DS

2025· article· en· W4406200559 sur OpenAlexaff
Sophie Ayoub, Eva De Clercq, Cheryl Cytrynbaum, Luzius A. Steiner, Bernice S. Elger

Notice bibliographique

RevuePLoS ONE · 2025
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueGenomics and Rare Diseases
Établissements canadiensHospital for Sick ChildrenUniversity of Toronto
Organismes subventionnairesSchweizerischer Nationalfonds zur Förderung der Wissenschaftlichen ForschungNational Science Foundation
Mots-clésThematic analysisMultidisciplinary approachPsychosocialHealth careSnowball samplingPsychologyQualitative researchCoping (psychology)NursingMedical educationMedicineClinical psychologyPsychiatrySociology

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

INTRODUCTION: 22q11 deletion syndrome (22q11DS) results from a microdeletion on chromosome 22 and is the most common microdeletion disorder in humans, affecting 1 in 2148 live births. Clinical manifestations vary widely among individuals and across different life stages. Effective management requires the involvement of a specialized multidisciplinary team. This study aims to explore the experiences of healthcare professionals in caring for the families of children with 22q11DS, focusing on their challenges, rewards, and coping strategies. METHODS: Data for this interview study were collected as part of a broader mixed methods research project aimed at enhancing the psychosocial well-being of children aged 3-15 years with 22q11DS and their families. The qualitative aspect of this study focused on capturing the experiences of healthcare professionals involved in their care, recruited purposively through collaborators and snowball sampling methods. Reflexive thematic analysis of semi-structured interviews was performed after verbatim transcription. RESULTS: Twenty healthcare providers from different specialties were interviewed. The majority had a working experience of more than 10 years and were part of a 22q11DS clinic. After data analysis, four themes (and many sub-themes) were identified that were all related to the topic of uncertainty: acknowledging uncertainty, sharing uncertainty, acting on uncertainty and coping with uncertainty. Many experts showed a sense of humbleness when caring for the families and most of the participants emphasized the role of peer support and multidisciplinary teams. CONCLUSION: Our study reveals how healthcare professionals manage the uncertainty associated with 22q11DS, highlighting the importance of peer support and multidisciplinary team collaboration. Providers recognize the limits of their medical expertise and value the perspectives of families living with the condition. Their coping strategies play a critical role in handling uncertainty and suggest a need for further emphasis in the literature on the experiences of healthcare professionals dealing with rare diseases.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,008
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,019
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Qualitatif · Signal consensuel: Qualitatif
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,010
Score d'incertitude au seuil0,040

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0080,019
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0010,001
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,001
Bibliométrie0,0010,001
Études des sciences et des technologies0,0100,005
Communication savante0,0040,004
Science ouverte0,0010,006
Intégrité de la recherche0,0040,004
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0030,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,023
Tête enseignante GPT0,274
Écart entre enseignants0,251 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeQualitatif
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations2
Publié2025
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Résumé présentoui

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