MétaCan
Menu
Retour à la cohorte
Enregistrement W4406971677 · doi:10.1212/wnl.0000000000209779

Characterization of Factors Associated With Death in Deceased Patients With Mitochondrial Disorders

2025· article· en· W4406971677 sur OpenAlexaff
Alina Ivaniuk, Irina Anselm, Aaron B. Bowen, Bruce H. Cohen, Fatma Tuba Eminoğlu, Jane Estrella, Renata C. Gallagher, Rebecca Ganetzky, Jennifer Gannon, Gráinne S. Gorman, Carol L. Greene, Andrea Gropman, Richard Haas, Michio Hirano, Seema Kapoor, Amel Karaa, Mary Kay Koenig, Cornelia Kornblum, Engi̇n Köse, Austin Larson, Uta Lichter‐Konecki, Piervito Lopriore, Michelangelo Mancuso, Robert McFarland, Aye Moe, Éva Morava, Yi Shiau Ng, Russell P. Saneto, Fernando Scaglia, Carolyn M. Sue, Mark A. Tarnopolsky, Melissa Walker, Sumit Parikh, Cheuk Wing Fung, Tsz-sum Wong, Kiran Belaramani, Chun-kong Chan, Wing-ki Chan, Wai-lun Larry Chan, H. M. E. Cheung, Ka-yin Cheung, Richard Shek‐kwan Chang, Sing-ngai Cheung, Tsz-Fung Cheung, Yuk-fai Cheung, Shuk-ching Josephine Chong, Chi-kwan Jasmine Chow, Brian Hon‐Yin Chung, Florence Fan, Wai-ming Joshua Fok, Ka-wing Fong, Tsui-hang Sharon Fung, Kwok-fai Hui, Ting-hin Hui, Joannie Hui, Chun Hung Ko, Min-chung Kwan, Anne Mei Kwun Kwok, Sung-shing Jeffrey Kwok, Moon-sing Lai, Yau-on Lam, Ching‐Wan Lam, Ming-chung Lau, Chun Yiu Law, Hiu-Fung Law, Wing‐Cheong Lee, Han‐Chih Hencher Lee, Kin-hang Leung, Kit-yan Leung, Siu-hung Li, Tsz-ki Ling, Kam Tim Liu, Ivan F. M. Lo, Colin H. T. Lui, Ching-on Luk, Ho‐Ming Luk, Che-Kwan Ma, Karen Ma, Kam-hung Ma, Yuen-ni Mew, Alex Mo, Sui-Fun Hg, Grace Wing-kit Poon, Bun Sheng, Cheuk-ling Charing Szeto, Shuk‐Mui Tai, Choi-ting Alan Tse, Li-yan Lilian Tsung, Ho-ming June Wong, Wing-yin Winnie Wong, Kwok-kui Wong, Suet-na Sheila Wong, Chun-nei Virginia Wong, Wai-shan Sammy Wong, Chi-kin Felix Wong, Shun-Ping Wu, Hiu-fung Jerome Wu, Man-Mut Yau, Eric Kin Cheong Yau, Wai Lan Yeung, Hon‐Ming Jonas Yeung, Kin-keung Edwin Yip, Huijun Wu, Pui-hong Terence Young, Yuet‐Ping Yuen, Chi-lap Yuen

Notice bibliographique

RevueNeurology · 2025
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueMitochondrial Function and Pathology
Établissements canadiensMcMaster Children's Hospital
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésMitochondrial diseaseMedicineMitochondrial DNABiologyGenetics

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

BACKGROUND AND OBJECTIVES: Mitochondrial disorders are multiorgan disorders resulting in significant morbidity and mortality. We aimed to characterize death-associated factors in an international cohort of deceased individuals with mitochondrial disorders. METHODS: This cross-sectional multicenter observational study used data provided by 26 mitochondrial disease centers from 8 countries from January 2022 to March 2023. Individuals with genetically confirmed mitochondrial disorders were included, along with patients with clinically or genetically diagnosed Leigh syndrome. Collected data included demographic and genetic diagnosis variables, clinical phenotype, involvement of organs and systems, conditions leading to death, and supportive care. We defined pediatric and adult groups based on age at death before or after 18 years, respectively. We used Kruskal-Wallis with post hoc Dunn test with Bonferroni correction and Fisher exact test for comparisons, Spearman rank test for correlations, and multiple linear regression for multivariable analysis. RESULTS: < 0.001). On multivariate analysis, individuals with movement disorders and nuclear gene involvement had increased odds of any respiratory support use (OR 2.42 (95% CI 1.17-5.22) and OR 2.39 (95% CI 1.16-5.07), respectively). DISCUSSION: This international collaboration highlights the importance of respiratory care and infection management and provides a reference for prognostication across different mitochondrial disorders.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,003
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,003
Score d'incertitude au seuil0,005

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,003
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0010,001
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0010,000
Science ouverte0,0000,001
Intégrité de la recherche0,0000,001
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0010,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,006
Tête enseignante GPT0,204
Écart entre enseignants0,198 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations5
Publié2025
Routes d'admission1
Résumé présentoui

Explorer davantage

Même revueNeurologyMême sujetMitochondrial Function and PathologyTravaux en français237 207