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Enregistrement W4407243523 · doi:10.1016/j.epsc.2025.102973

Rare urogenital malformation with prune belly syndrome in a newborn female: A case report

2025· article· en· W4407243523 sur OpenAlexaff
Melanie Elhafid, Kris Milbrandt

Notice bibliographique

RevueJournal of Pediatric Surgery Case Reports · 2025
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiquePediatric Urology and Nephrology Studies
Établissements canadiensUniversity of Saskatchewan
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésMedicinePrune belly syndromeGenitourinary systemAnatomyUrinary system

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Prune Belly syndrome (PBS) is a rare congenital anomaly almost exclusive to males. It includes a triad of urinary tract abnormality, lack of abdominal muscles, and cryptorchidism. Urorectal septum malformation sequence (URSMS) is an even more rare congenital anomaly defined by the presence of ambiguous genitalia, absent perineal openings, and lumbosacral abnormalities. The association of PBS and elements of URSMS in a female patient is extremely rare. A female newborn was born at 31 weeks of gestation by vaginal delivery to a multipara 23-year-old woman, who smoked one pack of cigarettes per day during the pregnancy. A prenatal ultrasound done at 25 weeks of gestation showed a cyst in the abdominal cavity, but further evaluation did not occur. Apgar scores were 7 and 7 at 1 and 5 minutes, respectively, and the patient was intubated due to respiratory distress. The initial physical exam revealed global hypotonia, a distended abdomen with deficient abdominal musculature, ambiguous genitalia, and an imperforate anus. With a provisional diagnosis of PBS the patient was transported to our center. An abdominal ultrasound (US) done on the first day of life (DOL) showed a 13.8x 5.7 × 8.8cm cystic abdominal mass, and dilated ureters but no hydronephrosis. We placed a percutaneous suprapubic catheter on DOL1 and took her to the operating room on DOL6 for an exploratory laparotomy plus colostomy. We found the bladder and the uterus fussed together. The colon was seen ending in the fused uterus/vagina, but there was no meconium in the lumen of the bladder. We transected the colon, created a colostomy with the proximal end, and drained the distal end with a Malecot tube. Further postoperative work-up revealed several other anomalies including bilateral intraventricular hemorrhages and polydactyly. Due to refractory ascites and worsening pulmonary hypertension her respiratory requirements continued to increase. Due to the multiple comorbidities, the family decided to withdraw care at the age of 51 days. The prognosis of PBS with URSMS features in females is poor. Early diagnosis is critical to provide appropriate family counselling.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,002
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Étude de cas · Signal consensuel: Étude de cas
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,319
Score d'incertitude au seuil0,860

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0020,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,000
Bibliométrie0,0020,001
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,001
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,014
Tête enseignante GPT0,261
Écart entre enseignants0,247 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeÉtude de cas
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations0
Publié2025
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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