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Enregistrement W4408161832 · doi:10.1002/mdc3.70027

Motor Neuron Involvement in Two <scp> <i>ATP13A2</i> </scp> ‐Related Families: <scp>ALS</scp> And <scp>HSP</scp> ‐Like Phenotypes

2025· article· en· W4408161832 sur OpenAlexaff
Sepehr Khosravi, Elahe Amini, Maziar Emamikhah, Afagh Alavi, Anthony E. Lang, Mohammad Rohani

Notice bibliographique

RevueMovement Disorders Clinical Practice · 2025
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueAmyotrophic Lateral Sclerosis Research
Établissements canadiensOntario Brain InstituteToronto Western HospitalUniversity of Toronto
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésPhenotypeNeuroscienceBiologyMolecular biologyGeneticsGene

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

BACKGROUND: Mutations in the ATP13A2 gene have been implicated in various neurodegenerative disorders, including Kufor-Rakeb syndrome (KRS), neuronal ceroid lipofuscinosis (NCL), hereditary spastic paraplegia (HSP), and amyotrophic lateral sclerosis (ALS). This report presents two Iranian families with ATP13A2 variants exhibiting atypical features of KRS. CASES: We highlight four patients from two consanguineous Iranian families with mutations in the ATP13A2 gene presenting with variable features of motor neuron disease as well as juvenile-onset parkinsonism, and cognitive decline. The onset of symptoms ranged from 11 to 29 years, with initial manifestations including gait disturbance, postural instability, and cognitive impairment. As the disease progressed, patients developed a range of neurological signs, such as dystonia, spasticity, and dysarthria. CONCLUSION: This report expands the phenotypic spectrum of ATP13A2-related disorders, highlighting the potential overlap of symptoms associated with KRS, ALS, and HSP.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,005
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,033
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesMétarecherche, Méta-épidémiologie (sens strict), Intégrité de la recherche
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,198
Score d'incertitude au seuil0,999

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0050,033
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0010,001
Méta-épidémiologie (sens large)0,0020,000
Bibliométrie0,0010,002
Études des sciences et des technologies0,0000,001
Communication savante0,0000,001
Science ouverte0,0010,001
Intégrité de la recherche0,0010,003
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,027
Tête enseignante GPT0,363
Écart entre enseignants0,336 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations1
Publié2025
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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