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Enregistrement W4408168121 · doi:10.1159/000545079

DNAJC30 Mutation in a Patient with Coexisting Leber’s Hereditary Optic Neuropathy and Multiple Sclerosis (Harding’s Syndrome): A Case Report

2025· article· en· W4408168121 sur OpenAlexaff
Sara KamaliZonouzi, Jonathan A. Micieli

Notice bibliographique

RevueCase Reports in Ophthalmology · 2025
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueMultiple Sclerosis Research Studies
Établissements canadiensKensington HealthUniversity of TorontoSt. Michael's Hospital
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésOptic neuritisMedicineNeuromyelitis opticaOptic neuropathyMultiple sclerosisLeber's hereditary optic neuropathyPediatricsOptic nerveOphthalmologyImmunology

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Introduction: Patients with Leber’s hereditary optic neuropathy (LHON) have a higher risk of developing multiple sclerosis (MS) than the general population. The coexistence of LHON and MS, also known as Harding’s syndrome complicates the diagnosis of optic neuropathy, particularly when the underlying genetic mutation is a rare cause of LHON like DNAJC30. Case Presentation: We present a 26-year-old woman with progressive, sequential, painless, bilateral visual loss which was unresponsive to steroids, and two temporally distinct episodes of neurological disturbance suggestive of central nervous system demyelination. Thorough investigations including serological tests ruled out other causes, including negative neuromyelitis optica and myelin oligodendrocyte protein (MOG) antibodies and nutritional deficiencies. MRI detected areas of demyelination within the spinal cord and brain (infratentorial and periventricular areas). After genetic analysis revealing c.152A>G (p.Tyr51Cys) mutation at the DNAJC30 gene, LHON was suggested. She was prescribed with idebenone and her visual acuity resolved to normal at 4-year follow-up. Conclusion: This case further expands the clinical presentations of DNAJC30-related LHON and underscores the importance of considering LHON in patients with demyelinating syndrome presenting with severe bilateral visual loss and presumed optic neuritis unresponsive to steroids.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,005
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesMéta-épidémiologie (sens strict)
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Étude de cas · Signal consensuel: Étude de cas
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,094
Score d'incertitude au seuil1,000

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,005
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,000
Bibliométrie0,0010,001
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,001
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,054
Tête enseignante GPT0,321
Écart entre enseignants0,267 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Devis d'étudeÉtude de cas
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations0
Publié2025
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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