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Enregistrement W4408168121 · doi:10.1159/000545079

DNAJC30 Mutation in a Patient with Coexisting Leber’s Hereditary Optic Neuropathy and Multiple Sclerosis (Harding’s Syndrome): A Case Report

2025· article· en· W4408168121 sur OpenAlexaff
Sara KamaliZonouzi, Jonathan A. Micieli

Notice bibliographique

RevueCase Reports in Ophthalmology · 2025
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueMultiple Sclerosis Research Studies
Établissements canadiensKensington HealthUniversity of TorontoSt. Michael's Hospital
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésOptic neuritisMedicineNeuromyelitis opticaOptic neuropathyMultiple sclerosisLeber's hereditary optic neuropathyPediatricsOptic nerveOphthalmologyImmunology

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Introduction: Patients with Leber’s hereditary optic neuropathy (LHON) have a higher risk of developing multiple sclerosis (MS) than the general population. The coexistence of LHON and MS, also known as Harding’s syndrome complicates the diagnosis of optic neuropathy, particularly when the underlying genetic mutation is a rare cause of LHON like DNAJC30. Case Presentation: We present a 26-year-old woman with progressive, sequential, painless, bilateral visual loss which was unresponsive to steroids, and two temporally distinct episodes of neurological disturbance suggestive of central nervous system demyelination. Thorough investigations including serological tests ruled out other causes, including negative neuromyelitis optica and myelin oligodendrocyte protein (MOG) antibodies and nutritional deficiencies. MRI detected areas of demyelination within the spinal cord and brain (infratentorial and periventricular areas). After genetic analysis revealing c.152A>G (p.Tyr51Cys) mutation at the DNAJC30 gene, LHON was suggested. She was prescribed with idebenone and her visual acuity resolved to normal at 4-year follow-up. Conclusion: This case further expands the clinical presentations of DNAJC30-related LHON and underscores the importance of considering LHON in patients with demyelinating syndrome presenting with severe bilateral visual loss and presumed optic neuritis unresponsive to steroids.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,003
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Étude de cas · Signal consensuel: Étude de cas
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,005
Score d'incertitude au seuil0,011

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,003
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0020,002
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,001
Bibliométrie0,0030,002
Études des sciences et des technologies0,0030,002
Communication savante0,0020,002
Science ouverte0,0010,002
Intégrité de la recherche0,0050,003
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0030,001

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,054
Tête enseignante GPT0,321
Écart entre enseignants0,267 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeÉtude de cas
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations0
Publié2025
Routes d'admission1
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