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Enregistrement W4408279656 · doi:10.1101/2025.03.04.641443

Assigning Targetable Molecular Pathways to Transdiagnostic Subgroups Across Autism and Related Neurodevelopmental Disorders

2025· preprint· en· W4408279656 sur OpenAlexaff
Jacob Ellegood, Antoine Beauchamp, Yohan Yee, Justine Ziolkowski, Lily R. Qiu, Rand Askalan, Muhammad Ayub, Philipp Suetterlin, Alex P. A. Donovan, M. Albert Basson, Katherine M Quesnel, Nathalie G. Bérubé, Taeseon Woo, David Q. Beversdorf, Hans T. Björnsson, Randy Blakely, Jacqueline N. Crawley, Jennifer Crosbie, B. Orr, Graeme W. Davis, Emanuel DiCicco‐Bloom, Sean E. Egan, Kyle D. Fink, Sarah Asbury, Jonathan Lai, Kelly C. Rilett, Jane A. Foster, John B. Vincent, Paul W. Frankland, Stelios Georgiades, Olga Peñagarikano, Daniel H. Geschwind, Roman J. Giger, Sander Markx, Joseph A. Gogos, Christelle Golzio, Marco Pagani, Alessandro Gozzi, Laura Pacey, David R. Hampson, Tzyy‐Nan Huang, Tzu‐Li Yen, Yi‐Ping Hsueh, Alana Iaboni, Megha Amar, Lilia M. Iakoucheva, Jessica Jones, Elizabeth A. Kelly, Brigette Kieffer, Mihyun Bae, Hwajin Jung, Hyosang Kim, Haram Park, Junye Daniel Roh, Eunjoon Kim, Geneviève Konopka, Christine Laliberté, Julie L. Lefebvre, Kathie L. Eagleson, Pat Levitt, Aurea Martins Bach, Thomas J. Cunningham, Elizabeth Fisher, Karla L. Miller, Alea A. Mills, Alysson R. Muotri, Rob Nicolson, Leigh Spencer Noakes, Brian J. Nieman, César P. Canales, Alex S. Nord, Lauryl M. J. Nutter, Elaine Tam, Lucy R. Osborne, Amy E. Clipperton‐Allen, Damon T. Page, Brooke A. Babineau, Theo D. Palmer, Keqin Yan, David J. Picketts, Qiang‐qiang Xia, Craig M. Powell, Armin Raznahan, Diane M. Robins, Gavin Rumbaugh, Ameet S. Sengar, Michael W. Salter, Russell Schachar, Lia D’Abate, Clarissa A. Bradley, Stephen W. Scherer, Nycole A. Copping, S. P. Petkova, Jill L. Silverman, Karun K. Singh, Namshik Kim, Ki‐Jun Yoon, Guo‐li Ming, Hong-Jun Song, Shoshana Spring, Jin Nakatani, Nobuhiro Nakai, Jun Nomura, Toru Takumi, Margot J. Taylor, Peter T. Tsai, Matthew Bruce, Karen L. Jones, Judy Van de Water, Matthijs C. van Eede, Travis M. Kerr, Christopher L. Muller, Jeremy Veenstra- Vanderweele, Marlee M. Vandewouw, Rosanna Weksberg, Rachel Wevrick, Haim Belinson, Anthony Wynshaw‐Boris, Konstantinos S. Zarbalis, Brett Trost, Rogier B. Mars, M. Mallar Chakravarty, Azadeh Kushki, Evdokia Anagnostou, Jason P. Lerch

Notice bibliographique

RevuebioRxiv (Cold Spring Harbor Laboratory) · 2025
Typepreprint
Langueen
DomaineNeuroscience
ThématiqueAutism Spectrum Disorder Research
Établissements canadiensUniversity of AlbertaUniversity Health NetworkOttawa HospitalCentre for Addiction and Mental HealthUniversity of TorontoWestern UniversityKootenay Association for Science & TechnologyMcMaster UniversityQueen's UniversitySickKids FoundationMcGill UniversityDouglas CollegeHospital for Sick ChildrenHolland Bloorview Kids Rehabilitation Hospital
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésNeuroanatomyAutismAutism spectrum disorderNeuroscienceGenetic heterogeneityBiologyCognitionWnt signaling pathwayNeuroimagingAxon guidanceDevelopmental cognitive neurosciencePhenotypePsychologyComputational biologyGeneticsGeneCognitive neuroscienceAxonDevelopmental psychology

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Significant genetic, behavioural and neuroanatomic heterogeneity is common in autism spectrum- and related- neurodevelopmental disorders (NDDs). This heterogeneity constrains the development of effective therapies for diverse patients in precision medicine paradigms. This has led to the search for subgroups of individuals having common etiologic factors/biology (e.g., genetic pathways), thus creating potential uniformity in prognosis and/or treatment response. Despite NDDs having a strong genetic component, only ~15-20% of individuals will present with a specific rare genetic variant considered clinically pathogenic, and therefore, subtyping efforts tend to focus on using clinical, cognitive, and/or brain imaging phenotypes to group individuals. Here we delineated mechanisms via mouse to human translational neuroscience. Using MRI derived structural neuroanatomy and a spatial transcriptomic comparison, we linked subgroups of 135 NDD relevant mouse models (3,515 individual mice) separately to two human databases, with 1,234 and 1,015 human individuals with NDDs, composed of autism, attention-deficit/hyperactivity disorder (ADHD), obsessive compulsive disorder (OCD), other related NDDs, and typically developing controls. Subgroups were significantly linked by consistent neuroanatomy across all three datasets, mouse and human, indicating that direct cross-species subgrouping and translation is consistent and reproducible. Ultimately, four specific neuroanatomical clusters were found and linked to precise molecular mechanisms: two showing a chromatin/transcription motif, with one of those showing specific links to G-protein coupled receptors (GPCR) and Notch signalling, and another two being mainly synaptic in origin, with one off those showing specific connections to axon guidance and Wnt signaling. Assigning molecular pathways, and thus genetic information, from the mouse to individual participants provides an insight into undetected and/or related genetic variants that could be working in combination or interacting with an environmental influence. Moreover, the subgroups found are transdiagnostic, including participants with autism, ADHD, and OCD, which indicates that NDDs as a whole can be subdivided into consistent neuroanatomical clusters with cohesive underlying biological mechanisms. This work allows us to bridge the gap between preclinical models and human disorders, linking previously idiopathic human patients to pertinent genetics, molecular mechanisms, and pathways.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Simulation ou modélisation · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,002
Score d'incertitude au seuil0,005

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,001
Bibliométrie0,0020,001
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0010,000
Science ouverte0,0000,001
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0010,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,014
Tête enseignante GPT0,244
Écart entre enseignants0,230 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeSimulation ou modélisation
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations5
Publié2025
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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