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Enregistrement W4408292632 · doi:10.1093/jbmrpl/ziaf039

Real-world efficacy and safety of burosumab in tumor-induced osteomalacia: case series from an early access program

2025· article· en· W4408292632 sur OpenAlex

Pourquoi ce travail est dans la base

Une base qui oublie comment elle a trouvé un travail ne peut pas être vérifiée. Voici les voies qui ont admis celui-ci.

affAu moins un auteur déclare une institution canadienne dans l'instantané OpenAlex épinglé.

Notice bibliographique

RevueJBMR Plus · 2025
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueManagement of metastatic bone disease
Établissements canadiensHotel Dieu Hospital
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésOsteomalaciaSeries (stratigraphy)MedicineComputer scienceInternal medicineGeologyVitamin D and neurology

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Tumor-induced osteomalacia (TIO) is a rare paraneoplastic syndrome due to a phosphaturic tumor, which overproduces FGF23, causing hyperphosphaturia, hypophosphatemia, low 1,25(OH)2D, and osteomalacia. Complete surgical resection is the standard of care, but some tumors cannot be found, and others cannot be removed. In such difficult situations, burosumab, a fully human monoclonal antibody that targets and inhibits excess circulating FGF23, is a treatment option. Early access program (EAP) to burosumab has been established for patients with TIO in France in July 2022. Before that, access to burosumab at no cost on compassionate grounds was provided for a few patients. Between July 21, 2022 and December 3, 2023, an EAP was initiated for burosumab across 10 University Hospital Centers. The program included 9 patients (3 pre-exposed and 6 burosumab-naïve patients). The EAP included assessments of phosphatemia, pain levels using the visual analogue scale, and quality of life using the Routine Assessment of Patient Index Data 3 questionnaire. Patients' ages ranged from 33 to 62 yr, with various BMI categories. Seven patients had at least 1 follow-up visit (3 pre-exposed and 4 burosumab-naïve patients). In the burosumab-naïve group, phosphatemia levels improved in 2 patients, with 1 achieving levels >0.8 mmol/L. Pain reduction was reported in all 4 naïve patients with follow-up, while pain levels in pre-exposed patients remained stable or fluctuated. Quality of life scores indicated minimal impairment or remission in 6 patients at baseline. No serious adverse events were observed. These preliminary findings following burosumab EAP for patients with TIO in France support benefits in terms of efficacy, safety, and ease of treatment. Burosumab appears to be a promising option for patients who are ineligible or refractory to surgery.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,270
Score d'incertitude au seuil0,725

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,000
Bibliométrie0,0000,001
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,027
Tête enseignante GPT0,362
Écart entre enseignants0,335 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle