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Enregistrement W4408511067 · doi:10.1111/jvim.70056

Familial Narcolepsy in Dogo Argentino Dogs Is Caused by a Tandem Duplication Mutation in HCRTR2

2025· article· en· W4408511067 sur OpenAlexaboutno aff
Alejandra Mondino, Michael W. Vandewege, Rody Artigas, Luis Delucchi, Karen M. Hermida, Jonah N. Cullen, Steven G. Friedenberg, Kathryn M. Meurs, Joshua A. Stern, Natasha J. Olby

Notice bibliographique

RevueJournal of Veterinary Internal Medicine · 2025
Typearticle
Langueen
DomaineNeuroscience
ThématiqueSleep and Wakefulness Research
Établissements canadiensnon disponible
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésNarcolepsyGene duplicationSanger sequencingGeneticsMutationMedicineGeneTandem exon duplicationBreedGene mutationBiology

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

BACKGROUND: Familial narcolepsy in dogs has been associated with mutations in the HCRTR2 gene in Labrador retrievers, dachshunds, and Doberman pinschers, with the causal mutation differing between breeds. OBJECTIVE: To characterize the genetic mutation responsible for familial narcolepsy in Dogo Argentino dogs. ANIMALS: Ten Dogo Argentino dogs, three narcoleptic and seven clinically normal, of which four were related and three were unrelated to the narcoleptic dogs. METHODS: Case control prospective study. DNA was extracted from blood samples of all dogs. Whole-genome sequencing was performed on two affected dogs, and variants were identified using bioinformatic pipelines, with comparisons made to a database of 2766 dogs. Structural variants were validated through PCR and Sanger sequencing. RESULTS: A novel tandem duplication in the HCRTR2 gene was identified. All three affected dogs and the clinically normal parents of one affected dog had this duplication, suggesting an autosomal recessive pattern of inheritance. This duplication was absent in the 2766 dogs in the database, emphasizing its potential relevance in the Dogo Argentino breed. CONCLUSIONS AND CLINICAL IMPORTANCE: This discovery emphasizes the critical role of the HCRTR2 gene in narcolepsy in dogs, and the diversity of mutations that can lead to this condition. Further genetic testing in this breed is warranted to identify carriers and prevent the further spread of this condition.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Expérimental (laboratoire) · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,002
Score d'incertitude au seuil0,006

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0010,001
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0010,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0020,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,052
Tête enseignante GPT0,376
Écart entre enseignants0,324 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeExpérimental (laboratoire)
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations1
Publié2025
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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