The P4-phospholipid flippase Atp11a is required for maintenance of eye and ear structure in zebrafish
Notice bibliographique
Résumé
The atp11a gene encodes a phospholipid flippase protein required to flip phosphatidylserine (PS) and phosphatidylethanolamine (PE) from the outer leaflet of the cytoplasmic membrane to the inner leaflet. Mutations in ATP11A have been described in individuals with sensorineural hearing loss and neurological deterioration; however, little is known regarding the mechanism by which loss of atp11a results in such phenotypes. To this end, we created loss-of-function atp11a mutant zebrafish to characterize potential disease states. We demonstrate that mutant atp11a zebrafish display a reduced number of stereocilia in the larval ear and a reduced number of hair cells in some sensory neuromasts, indicating that these fish represent an ideal model for studying atp11a-attributable hearing loss. In addition, atp11a mutant zebrafish raised in a standard light cycle have reduced photoreceptor outer segments, the severity of which is lessened when mutant larvae are raised in the dark. Photoreceptors that do remain in homozygous atp11a mutants undergo mitochondrial fission and produce an increased number of mitochondria, suggesting that defects in energy homeostasis may contribute to or result from outer segment degradation.
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Comment cette classification a été obtenuedéplier
Prédiction distillée sur la base complète
Imitation des enseignantsNi prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.
Scores Codex et Gemma par catégorie
| Catégorie | Codex | Gemma |
|---|---|---|
| Métarecherche | 0,000 | 0,000 |
| Méta-épidémiologie (sens strict) | 0,000 | 0,000 |
| Méta-épidémiologie (sens large) | 0,000 | 0,000 |
| Bibliométrie | 0,000 | 0,000 |
| Études des sciences et des technologies | 0,000 | 0,000 |
| Communication savante | 0,000 | 0,000 |
| Science ouverte | 0,000 | 0,000 |
| Intégrité de la recherche | 0,000 | 0,000 |
| Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger) | 0,000 | 0,000 |
Scores machine (provisoires)
Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.
Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.
score_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découleClassification
machine, non validéePrédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.
Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».