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Enregistrement W4409598465 · doi:10.1016/j.gim.2025.101446

Evaluating the return of additional findings from the 100,000 Genomes Project: A mixed-methods study exploring participant experiences of receiving secondary findings from genomic sequencing

2025· article· en· W4409598465 sur OpenAlexaff
Bethany Stafford‐Smith, Morgan Daniel, Michelle Peter, Jana Gurasashvili, Rashida Baptiste, Xavier Bracke-Manzanares, Lamprini Georgiou, Adele Green-Armytage, Blanche Griffin, Bethany Lumborg, Ben Paternoster, Emma Smith, Meena Balasubramanian, Lucy Bownass, Paul Brennan, Ruth Cleaver, Virginia Clowes, Philandra Costello, Bianca DeSouza, Louise Dubois, Angela George, Elaine George, Rachel Harrison, Lara Hawkes, Steve E. Humphries, Alan Jones, Elizabeth A. V. Jones, Alison Kraus, Deborah Holiday, Meriel McEntagart, Suresh Somarathi, Amy E. Taylor, Vishakha Tripathi, Stephen Morris, Lyn S. Chitty, Melissa Hill

Notice bibliographique

RevueGenetics in Medicine · 2025
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueGenomics and Rare Diseases
Établissements canadiensSt. Thomas Hospital
Organismes subventionnairesNIHR Great Ormond Street Hospital Biomedical Research CentreDepartment of Health and Social CareBritish Heart FoundationUniversité Catholique de LouvainUniversity College London Hospitals NHS Foundation TrustNational Institute for Health and Care ResearchHeart of England NHS Foundation Trust
Mots-clésComputational biologyGenomic sequencingGenomePersonal genomicsGenomicsMedicineBiologyGeneticsData scienceComputer scienceGene

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

PURPOSE: The 100,000 Genomes Project participants could consent to receive additional findings (AFs) for variants associated with susceptibility to cancer and familial hypercholesterolemia. Here, we evaluate stakeholder experiences to inform clinical practice. METHODS: Mixed-methods study conducted at 18 sites across England that comprised a cross-sectional survey and interviews with participants who received a positive AF (PAF) and interviews with participants who had no AFs (NAF). RESULTS: There were 146 surveys followed by 35 interviews with PAF participants and 29 interviews with NAF participants. Surveys found that PAF results were seen as useful and would influence health management (82%). Most (90%) had shared their result with family members. Experiences differed by PAF type; cancer PAF participants were often initially shocked and anxious and found telling family members challenging compared with participants with a familial hypercholesterolemia PAF. Although most experiences of NAF results were positive, some misunderstandings were identified. Participants supported returning AFs when offering genome sequencing. CONCLUSION: Patient experiences of receiving AFs were primarily positive, and there is support for offering AFs routinely. Considerations for offering AFs in clinical practice include adapting approaches tailored to individual conditions and greater support for people with a NAF result.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,046
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,092
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Qualitatif · Signal consensuel: Qualitatif
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,046
Score d'incertitude au seuil0,244

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0460,092
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,001
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,001
Bibliométrie0,0010,001
Études des sciences et des technologies0,0040,003
Communication savante0,0040,003
Science ouverte0,0010,006
Intégrité de la recherche0,0010,002
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0030,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,116
Tête enseignante GPT0,403
Écart entre enseignants0,287 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeQualitatif
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations1
Publié2025
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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