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Enregistrement W4409974999 · doi:10.3389/fgeed.2025.1581743

Efficient GBA1 editing via HDR with ssODNs by outcompeting pseudogene-mediated gene conversion upon CRISPR/Cas9 cleavage

2025· article· en· W4409974999 sur OpenAlexaff
J. S. Lagas, Monica F. Sentmanat, Xiaoxia Cui

Notice bibliographique

RevueFrontiers in Genome Editing · 2025
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueLysosomal Storage Disorders Research
Établissements canadiensMcGill Genome Centre
Organismes subventionnairesNational Cancer Institute
Mots-clésCRISPRPseudogeneGenome editingCleavage (geology)Cas9GeneGeneticsComputational biologyBiologyComputer scienceGenome

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Introduction: CRISPR/Cas9-edited induced pluripotent stem cells (iPSCs) are valuable research models for mechanistic studies. However, gene conversion between a gene-pseudogene pair that share high sequence identity and form direct repeats in proximity on the same chromosome can interfere with the precision of gene editing. Mutations in the human beta-glucocerebrosidase gene (GBA1) are associated with Gaucher disease, Parkinson's disease, and Lewy body dementia. During the creation of a GBA1 KO iPSC line, we detected about 70% gene conversion from its pseudogene GBAP1. These events maintained the reading frame and resulted from GBA1-specific cleavage by CRISPR/Cas9, without disrupting the GBA1 gene. Method: To increase the percentage of alleles with out-of-frame indels for triggering nonsense-mediated decay of the GBA1 mRNA, we supplied the cells with two single-stranded oligodeoxynucleotide (ssODN) donors as homology-directed repair (HDR) templates. Results: We demonstrate that HDR using the ssODN templates effectively competes with gene conversion and enabled biallelic KO clone isolation, whereas the nonallelic homologous recombination (NAHR)-based deletion rate remained the same. Discussion: Here, we report a generalizable method to direct cellular DNA repair of double strand breaks at a target gene towards the HDR pathway using exogenous ssODN templates, allowing specific editing of one gene in a gene-pseudogene pair without disturbing the other.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Expérimental (laboratoire) · Signal consensuel: Expérimental (laboratoire)
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,001
Score d'incertitude au seuil0,003

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0010,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,001
Intégrité de la recherche0,0000,001
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0010,001

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,008
Tête enseignante GPT0,251
Écart entre enseignants0,243 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeExpérimental (laboratoire)
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations1
Publié2025
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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