Evaluation of Dyspnea With Exercise in Hypermobile Ehlers Danlos Syndrome and Generalized Hypermobility Spectrum Disorder
Notice bibliographique
Résumé
Abstract Background/Rationale: Hypermobile Ehlers-Danlos Syndromes (hEDS, most common subtype) and Generalized Hypermobility Spectrum Disorder (G-HSD) are hereditary connective tissue disorders with multisystemic involvement. Individuals with hEDS/G-HSD commonly report exertional dyspnea, which has not been well characterized. Ventilatory and cardiac limitations during exercise may contribute to respiratory limitations. The study aimed to characterize respiratory symptoms and the cardiorespiratory response with graded exercise in people with hEDS/G-HSD. Methods: Baseline cross-sectional assessment of cardiopulmonary exercise testing (CPET) was undertaken in hEDS/G-HSD participants and age and sex matched controls without any cardiopulmonary conditions, as part of an ongoing trial (NCT 04972565). Participants had baseline characterization of respiratory symptoms (MRC dyspnea, 18-Qualitative Dyspnea Descriptors), Short Form-36, and self-reported physical activity assessed with the Godin Leisure-Time Exercise Questionnaire (GLTEQ). Participants underwent spirometry, lung volumes, and respiratory muscle strength measures and symptom-limited CPET on a cycle ergometer using a ramp protocol. Tidal flow volume curves and measures of cardiac autonomic function such as chronic response index ([peak heart rate (HR) – resting HR[asterisk]100]/([220-age]-[resting HR])) and HR recovery (HR CPET end – 1 minute post CPET) were evaluated and 18-Dyspnea Descriptors re-assessed post-CPET. T-tests, Wilcoxon and Fisher's exact test were used to compare the hEDS/G-HSD group with control participants. Results: 27 hEDS/G-HSD (30±8 years, 93% female, BMI: 25.3±4.6 kg/m2) and 17 healthy controls (29 ± 8 years, 88% female, BMI: 21.2±2.9 kg/m2) were evaluated. Participants with hEDS/G-HSD had lower SF-36 Physical Component Scores (33±9 vs. 58±6), GLTEQ (32±19 vs. 51±30), and greater MRC dyspnea (2.0±0.7 vs. 1.0±0), p < 0.05 for all comparisons. Spirometry, lung volumes and maximal inspiratory pressures were normal for both groups, Table 1. hEDS/G/HSD participants had a lower aerobic capacity (86±19% vs. 103±27% predicted, p< 0.001), reduced chronotropic response index (79±15 vs. 89±8 %, p=0.045), but no difference in peak minute ventilation (58±14 vs. 62±16%, p=0.32), change in inspiratory capacity or peak workload achieved (Table 1). Borg dyspnea and leg fatigue were moderate to severe in both groups upon CPET completion. The top three dyspnea descriptors pre- and post-CPET are described in Table 1 with hEDS/G-HSD reporting a greater number of dyspnea limitations. Conclusion: hEDS/G-HSD participants exhibited a lower aerobic capacity and chronotropic response index with a trend towards greater proportion of distressing dyspnea descriptors with exercise, despite preservation of their breathing reserve. Future work aims to explore other contributors to dyspnea such as cardiac autonomic dysfunction, thoracic musculoskeletal changes, and multidimensional perception of dyspnea.
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Comment cette classification a été obtenuedéplier
Prédiction machine sur la base complète
Imitation des enseignantsNi prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.
Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)
| Catégorie | Codex | Gemma |
|---|---|---|
| Métarecherche | 0,001 | 0,001 |
| Méta-épidémiologie (sens strict) | 0,000 | 0,000 |
| Méta-épidémiologie (sens large) | 0,000 | 0,000 |
| Bibliométrie | 0,000 | 0,000 |
| Études des sciences et des technologies | 0,000 | 0,000 |
| Communication savante | 0,000 | 0,000 |
| Science ouverte | 0,000 | 0,000 |
| Intégrité de la recherche | 0,000 | 0,000 |
| Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger) | 0,001 | 0,000 |
Scores machine (provisoires)
Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.
Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.
score_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découleClassification
machine, non validéePrédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.
Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».