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Enregistrement W4410792125 · doi:10.1080/13816810.2025.2503390

Patient reported outcomes in Usher Syndrome: a systematic review

2025· review· en· W4410792125 sur OpenAlex

Pourquoi ce travail est dans la base

Une base qui oublie comment elle a trouvé un travail ne peut pas être vérifiée. Voici les voies qui ont admis celui-ci.

affAu moins un auteur déclare une institution canadienne dans l'instantané OpenAlex épinglé.
fundUn bailleur canadien est enregistré sur le travail.

Notice bibliographique

RevueOphthalmic Genetics · 2025
Typereview
Langueen
DomaineNeuroscience
ThématiqueHearing, Cochlea, Tinnitus, Genetics
Établissements canadiensToronto Rehabilitation InstituteUniversity of TorontoUniversity Health NetworkQueen's University
Organismes subventionnairesFoundation Fighting Blindness
Mots-clésUsher syndromeMedicineRetinitis pigmentosaOphthalmology

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

INTRODUCTION: Usher Syndrome (USH) is a leading cause of deaf-blindness and significantly impacts quality of life. With no cure, it is essential to focus on addressing functional impairments and emotional well-being in 10 affected individuals. METHODS: A systematic search was conducted on MEDLINE, Embase, PsychInfo, CINHAL, Web of Science, and Cochrane Library until 4 September 2024 to identify studies on patient-reported outcomes (PROs) in USH. RESULTS: 27 studies (1,009 participants, mean age 47.0, 52.4% female) focused on USH, with 74.1% having type 2, 31.4% having type 1, and 6.8% having type 3. 18 studies used quantitative methods, and 9 were qualitative. The Glasgow Benefit Inventory (GBI) was the most common PRO measure, followed by the Nijmegen Cochlear Implant Questionnaire, Usher Lifestyle Survey (ULS), and SF-12 (2 studies each). Weighted GBI scores indicated moderate benefits, but lower physical scores highlighted ongoing limitations. The ULS found that participants needed equipment for information access and mobility assistance. Notably, no studies addressed vision-related interventions, and only one used a vision-specific PRO measure. Qualitative findings emphasized psychological well-being and social support. DISCUSSION: PRO data in USH is limited, underscoring the need for standardized measures and vision-related interventions. Ongoing challenges emphasize the need for multidisciplinary approaches to improve quality of life.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,007
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesMéta-épidémiologie (sens strict)
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Revue systématique · Signal consensuel: Revue systématique
GenreSignal candidat: Synthèse · Signal consensuel: Synthèse
Score de désaccord entre enseignants0,089
Score d'incertitude au seuil0,999

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,007
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0010,001
Méta-épidémiologie (sens large)0,0060,001
Bibliométrie0,0010,002
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0010,001
Intégrité de la recherche0,0010,001
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,082
Tête enseignante GPT0,364
Écart entre enseignants0,282 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle