Moving beyond the traditional two-step approach for prognosis prediction: The BayeSarc model.
Notice bibliographique
Résumé
11572 Background: Extremity Soft tissue sarcomas (eSTS) are rare and heterogeneous, limiting the collection of large datasets for robust predictive modeling. Sarculator, a Cox model-based tool for overall survival (OS) prediction, was built using the traditional two-step paradigm (1) model building and (2) external validation. However, this method can underperform on external cohorts, often yielding low predictive accuracy and limited generalizability. We introduced a Bayesian Sequential Learning strategy to iteratively refine Sarculator, incorporating new data while preserving prior properties. Methods: The initial model was built on the Italian Sarculator development cohort, with age, tumor size, tumor grade, and histology as covariates. Sequential updates were then performed with the three original Sarculator external validation cohorts , and a more recent Italian cohort. Each step used the results from the previous update as prior information for the next. Performance was assessed as discriminative ability (C-index) and calibration. Key differences from the original Sarculator were Bayesian Cox modelling, and a piecewise-constant hazard. Results: The two-step approach yields separate performance metrics for each cohort, making generalizability unclear when performance drops (e.g. French cohort, Table). Conversely, the sequential approach progressively increases the total information (number of patients and follow-up), without discarding previous evidence, and readjusts performance metrics at each step. Occasional declines in the C-index reflect cohort-specific divergences but can be reversed in subsequent updates if newer cohorts share similar features. Ultimately, the final BayeSarc outperformed the initial model in discriminative ability, calibration, and reduced uncertainty in predictions. Conclusions: BayeSarc is an accurate, generalizable OS prediction model for eSTS, preserving external validation properties while moving beyond the conventional two-step approach. By building on prior evidence, the model dynamically adapts over time, ultimately relying on 4713 patients, with results independent of cohort order. BayeSarc sets a benchmark for future rare-disease prognostic research, paving the way for incorporating new cohorts and/or prognostic variables (e.g. emerging biomarkers). Cohorts Istituto Nazionale Tumori, Milan, Italy1994-2013 Mount Sinai Hospital, Toronto, Canada 1994-2013 Royal Marsden Hospital,London, UK2006-2013 Institut Gustave Roussy, Villejuif, France 1996-2012 Istituto Nazionale Tumori, Milan, Italy2014-2021 Two-step procedure Dev N=1452 Val 1 N=1436 Val 2N=440 Val 3 N=420 Val 4N=965 C-index 0.767 0.775 0.762 0.698 0.765 Bayesian updating Dev N=1452 Upd 1 N=2888 Upd 2 N=3228 Upd 3 N=3748 Upd 4 N=4713 C-index 0.761 0.775 0.771 0.707 0.796
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Comment cette classification a été obtenuedéplier
Prédiction machine sur la base complète
Imitation des enseignantsNi prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.
Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)
| Catégorie | Codex | Gemma |
|---|---|---|
| Métarecherche | 0,012 | 0,020 |
| Méta-épidémiologie (sens strict) | 0,001 | 0,001 |
| Méta-épidémiologie (sens large) | 0,002 | 0,002 |
| Bibliométrie | 0,002 | 0,001 |
| Études des sciences et des technologies | 0,001 | 0,001 |
| Communication savante | 0,002 | 0,002 |
| Science ouverte | 0,003 | 0,002 |
| Intégrité de la recherche | 0,002 | 0,004 |
| Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger) | 0,005 | 0,002 |
Scores machine (provisoires)
Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.
Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.
score_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découleClassification
machine, non validéePrédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.
Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».