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Enregistrement W4411441544 · doi:10.1177/01455613251347923

Early-Onset Hearing Loss in Leber’s Hereditary Optic Neuropathy: A Case Report

2025· article· en· W4411441544 sur OpenAlexaff
Maria Al Bandari, Enas Nasr, Sharon L. Cushing, Michal Inbar‐Feigenberg

Notice bibliographique

RevueEar Nose & Throat Journal · 2025
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueMitochondrial Function and Pathology
Établissements canadiensSickKids FoundationUniversity of TorontoLondon Health Sciences CentreHospital for Sick Children
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésMedicineSensorineural hearing lossHearing lossOptic neuropathyAuditory neuropathyMagnetic resonance imagingPresentation (obstetrics)AudiologyPediatricsSurgeryOphthalmologyOptic nerveRadiology

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Leber hereditary optic neuropathy (LHON) is one of the most common mitochondrial disorders that is characterized in young adults and teenagers as bilateral, painless, subacute visual failure. Extraocular manifestations include neurological and cardiac features. Sensorineural hearing loss (SNHL) has not been reported as a clinical feature of this disorder. We report a patient diagnosed with LHON having the common m.11778G>A; p. Arg340 pathogenic variant who was also diagnosed with bilateral mild-to-moderate high-frequency SNHL as a neonate through our provincial newborn screening program. Genetic workup, including a next-generation sequencing "Comprehensive Hereditary Hearing Loss Panel" for common and non-syndromic hearing loss and sequencing of the mitochondrial genome, was negative for a second pathogenic variant. The infectious workup was negative. Non-enhanced magnetic resonance imaging of the brain and internal auditory canal was normal. To our knowledge, SNHL has not been reported before as a clinical feature of patients diagnosed with LHON, and hence this rare and unusual presentation merits reporting.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Étude de cas · Signal consensuel: Étude de cas
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,179
Score d'incertitude au seuil0,624

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,015
Tête enseignante GPT0,276
Écart entre enseignants0,261 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeÉtude de cas
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations1
Publié2025
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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