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Enregistrement W4411537969 · doi:10.1167/iovs.66.6.64

Ocular Phenotyping of Knockout Mice Identifies Genes Associated With Late Adult Retinal Phenotypes

2025· article· en· W4411537969 sur OpenAlexafffund
Abraham Hang, Andy Shao, Michael Shea, Michel J. Roux, Denise M. Imai-Leonard, David J. Adams, Takanori Amano, Oana V. Amarie, Zorana Berberovic, Raphaël Bour, Lynette Bower, Brian C. Leonard, Steve D. M. Brown, Soo Young Cho, Sharon Clementson-Mobbs, Abigail D’Souza, Mary E. Dickinson, Mohammad Eskandarian, Ann M. Flenniken, Helmut Fuchs, Valerie Gailus-Durner, Jason D. Heaney, Yann Hérault, Martin Hrabě de Angelis, Chih‐Wei Hsu, Russell Joynson, Yeon Kyung Kang, Haerim Kim, Hiroshi Masuya, Ki-Hoan Nam, Hyuna Noh, Lauryl M. J. Nutter, Marcela Pálková, Jan Procházka, Miles Joseph Raishbrook, Fabrice Riet, Jason Salazar, John R. Seavitt, Radislav Sedlacek, Mohammed Selloum, Kyoung Yul Seo, Je Kyung Seong, Hae-Sol Shin, Toshihiko Shiroishi, Tania Sorg, Michelle Stewart, Masaru Tamura, Heather Tolentino, Uchechukwu Udensi, Sara Wells, Wolfgang Wurst, Atsushi Yoshiki, Hamid Méziane, Glenn Yiu, Paul A. Sieving, Louise Lanoue, K. C. Kent Lloyd, Colin McKerlie, Ala Moshiri

Notice bibliographique

RevueInvestigative Ophthalmology & Visual Science · 2025
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueRetinal Development and Disorders
Établissements canadiensHospital for Sick ChildrenSinai Health SystemMount Sinai HospitalLunenfeld-Tanenbaum Research InstituteUniversity of TorontoToronto Centre for PhenogenomicsSickKids Foundation
Organismes subventionnairesNational Eye InstituteFP7 HealthNational Human Genome Research InstituteAkademie Věd České RepublikyNational Institutes of HealthGovernment of CanadaINFRAFRONTIEROntario GenomicsGenome Canada
Mots-clésPhenotypeKnockout mouseRetinalGeneBiologyGenetics

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Purpose: Analyze phenotypic data from knockout mice with late-adult retinal pathologic phenotypes to identify genes associated with development of adult-onset retinal diseases. Methods: The International Mouse Phenotyping Consortium (IMPC) database was queried for genes associated with abnormal retinal phenotypes in the late-adult knockout mouse pipeline (49-80 weeks postnatal age). We identified human orthologs and performed protein-protein analysis and biological pathways analysis with known inherited retinal disease (IRD) and age-related macular degeneration (AMD) genes using Search Tool for the Retrieval of Interacting Genes/Proteins (STRING), PLatform for Analysis of single cell Eye in a Disk (PLAE), Protein Analysis Through Evolutionary Relationships (PANTHER), and Kyoto Encyclopedia of Genes and Genomes (KEGG). Results: Screening of 587 late-adult mouse genes yielded 12 with abnormal retinal phenotypes, which corresponded to 20 human orthologs. Three of the 12 mouse genes and two of the 20 human orthologs were previously implicated in retinal pathology or physiology in a literature review. Although all of the genes demonstrated retinal pathology when deleted from the mouse genome, most do not have established roles in human retinal disease. Furthermore, human protein-protein analysis and biological pathway analysis yielded only a few relationships between the candidate gene list and that of known IRD and AMD genes, suggesting they may represent novel retinal functions. Conclusions: We identified 12 mouse genes with significant late-adult abnormal retinal pathology, eight of which have not been previously implicated in either mouse or human retinal physiology or pathology. These serve as novel retinal disease gene candidates for late-onset retinal disease.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesÉtudes des sciences et des technologies
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Expérimental (laboratoire) · Signal consensuel: Expérimental (laboratoire)
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,050
Score d'incertitude au seuil0,999

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,001
Études des sciences et des technologies0,0000,004
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,014
Tête enseignante GPT0,290
Écart entre enseignants0,277 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Devis d'étudeExpérimental (laboratoire)
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations1
Publié2025
Routes d'admission2
Résumé présentoui

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