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Enregistrement W4411662208 · doi:10.1080/13816810.2025.2521657

Unilateral maculopathy associated with autosomal dominant bestrophinopathy

2025· article· en· W4411662208 sur OpenAlex

Pourquoi ce travail est dans la base

Une base qui oublie comment elle a trouvé un travail ne peut pas être vérifiée. Voici les voies qui ont admis celui-ci.

affAu moins un auteur déclare une institution canadienne dans l'instantané OpenAlex épinglé.

Notice bibliographique

RevueOphthalmic Genetics · 2025
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueRetinal Development and Disorders
Établissements canadiensSunnybrook Health Science CentreUniversity Health NetworkHealth Sciences CentreKensington HealthUniversity of Toronto
Organismes subventionnairesRetina Research Foundation
Mots-clésMaculopathyOphthalmologyMedicineOptometryBiologyRetinopathyEndocrinology

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Purpose To describe the presentation of Best Vitelliform Macular Dystrophy (BVMD) as a unilateral maculopathy with bilateral retinal pigment epithelium (RPE) reduced function secondary to molecular changes or variants in BEST1 gene.Methods Retrospective case series.Results Both patients exhibited unilateral anatomical changes during fundus examination caused by pathogenic variants in BEST1. These changes were also evident in fundus autofluorescence (FAF) and optical coherence tomography (OCT) images. However, both patients displayed evidence of global RPE dysfunction, which was confirmed by a reduced light peak-to-dark trough amplitude ratio (LP: DT ratio) on the electrooculogram (EOG).Conclusion Autosomal dominant variants in the BEST1 gene can manifest as unilateral disease. In such cases, it is important to conduct genetic testing promptly to confirm the presence of bestrophinopathy. When counseling the patient, it is essential to discuss the potential for future anatomical involvement in the unaffected eye.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,284
Score d'incertitude au seuil0,806

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,005
Tête enseignante GPT0,226
Écart entre enseignants0,221 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle