A Scoping Review of Outcomes and the Quality of Studies of Adults with Childhood-Onset Systemic Autoimmune Rheumatic Diseases
Notice bibliographique
Résumé
Objectives To assess reported outcomes of adults with childhood-onset systemic autoimmune rheumatic diseases (ChildSARDs), including systemic lupus erythematous (SLE), idiopathic inflammatory myositis (IIM), systemic sclerosis (SSc), Sjögren syndrome (SjS) and systemic vasculitis (SV). Methods With a librarian, we developed a peer-reviewed search strategy using MEDLINE and Embase for English articles (1 January 1990 to 30 June 2023). We tested our searches against 26 known articles on ChildSARD adult outcomes to verify search coverage. Childhood-onset of disease was defined by authors (<14-18 years old). Studies with mixed populations (eg, adolescent-adult, childhood, adult onset) were excluded if: i) >50% of the sample were still children at final assessment, ii) ChildSARD adult outcomes were not reported separately. Studies were graded for risk of bias using the Quality in Prognosis Studies (QuiPS) tool. Two reviewers independently graded the studies before meeting to reach consensus. Any disputes were resolved by a third reviewer (LL). Results The search identified 6848 papers, of which 40 met study criteria. No study meeting criteria was published before 2000, 4 (10%) between 2001-2010, 24 (60%) between 2011-2020, and 12 (30%) between 2021-2024. Most studies were conducted in Europe (33%) and the United States (28%). 60% of studies were in SLE, 25% IIM, 8% SSc, 5% SV, and 0% SjS. The majority of publications were cross-sectional in design (68%). Mean disease duration ranged from 5.5-23.9 years. Mean follow-up duration of longitudinal studies ranged from 7.6-14.2 years. The most common reported outcomes were accumulated damage (25%), mortality (23%), and disease activity (18%). QuiPS identified a moderate to high risk-of-bias in the following domains: 95% of study participation, 92% of study attrition (N=13, non-cross-sectional studies), 40% of prognostic factors, 70% of outcomes, 95% of confounding, and 73% of statistical analysis. Conclusion There is growing interest in adulthood outcomes of ChildSARDs, as seen in the increasing number of publications. However, the majority of studies demonstrated moderate to high risk-of-bias. Most studies used cross-sectional study designs, which limits robust assessment of prognostic factors. Readers should be aware of design limitations of interpreting results from current studies. Investigators planning studies of adult outcomes of ChildSARDs should consider bias reduction measures during the design stage and acknowledge limitations where biases cannot be substantially reduced.
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Comment cette classification a été obtenuedéplier
Prédiction machine sur la base complète
Imitation des enseignantsNi prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.
Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)
| Catégorie | Codex | Gemma |
|---|---|---|
| Métarecherche | 0,100 | 0,337 |
| Méta-épidémiologie (sens strict) | 0,002 | 0,002 |
| Méta-épidémiologie (sens large) | 0,013 | 0,011 |
| Bibliométrie | 0,046 | 0,036 |
| Études des sciences et des technologies | 0,002 | 0,003 |
| Communication savante | 0,009 | 0,007 |
| Science ouverte | 0,003 | 0,005 |
| Intégrité de la recherche | 0,004 | 0,002 |
| Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger) | 0,006 | 0,001 |
Scores machine (provisoires)
Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.
Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.
score_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découleClassification
machine, non validéePrédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.
Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».