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Enregistrement W4413270532 · doi:10.1111/ejh.70018

The Clinicopathologic Spectrum of Rosai–Dorfman–Destombes Disease in Adults: An Analysis of 16 Cases

2025· article· en· W4413270532 sur OpenAlexafffundabout
Mark Trinder, Collin Pryma, Emily Leung, Graham W. Slack, Pedro Farinha, Sean Young, Neval Özkaya, Mollie N. Carruthers, Luke Y. C. Chen

Notice bibliographique

RevueEuropean Journal Of Haematology · 2025
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueHistiocytic Disorders and Treatments
Établissements canadiensDalhousie UniversityUniversity of British Columbia
Organismes subventionnairesVictoria General Hospital Foundation
Mots-clésRosai–Dorfman diseaseMedicineDermatologyDiseasePathology

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Rosai-Dorfman-Destombes disease (RDD) is a rare histiocytic proliferation with protean clinical manifestations, resulting from the accumulation of activated histiocytes within nodal and extra-nodal tissues. The diagnosis can be missed, particularly when biopsies are obtained from extra-nodal sites, where histological features may be less specific than those observed in nodal specimens. Here, we examined a case series of 16 adults diagnosed with RDD from Vancouver, Canada between 2015 and 2025. Cases were classified as diagnostically challenging if the time to a definitive pathologic diagnosis exceeded 60 days from the initial biopsy for RDD-related clinical symptoms and > 1 pathologic sampling was required to establish a diagnosis. Eight of 16 patients (50%) were classified as having diagnostically challenging cases. The median number of independent pathological samples required to establish a diagnosis of RDD was 2.0 (interquartile range: 2.3), with five patients needing three or more independent specimens. The median timeto final diagnosis was 12 days for non-diagnostically challenging cases (IQR: 15 days) and 240 days for diagnostically challenging cases (IQR: 138 days). Notably, diagnostically challenging cases tended to have specimen sampling from atypical anatomical sites (62.5% vs. 37.5%), utilized suboptimal pathological sampling techniques (87.5% vs. 25.0%; e.g., cytology), and delayed or absent consultation with hematolymphoid-specialized pathologists (25.0% vs. 87.5%). Together, this study underscores the extreme clinical heterogeneity of extra-nodal RDD, emphasizes the critical role of expert hematolymphoid pathology expertise in its diagnosis, and suggests practical strategies-such as liberal use of immunohistochemistry on atypical histiocyte-rich infiltrates-to avoid premature exclusion of RDD from the differential diagnosis.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,025
Score d'incertitude au seuil0,267

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,015
Tête enseignante GPT0,309
Écart entre enseignants0,294 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations1
Publié2025
Routes d'admission3
Résumé présentoui

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