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Enregistrement W4413367173 · doi:10.18295/2075-0528.2906

Autosomal Recessive Spastic Ataxia of Charlevoix-Saguenay with Early-Onset Epilepsy and Novel Clinical Features: <i>A rare entity from Morocco in the Middle East and North Africa region</i>

2025· article· en· W4413367173 sur OpenAlexaboutno aff
Azzeddine Laaraje, B Alaoui, Abdelilah Radi, Aomar Agadr, Rachid Abilkassem

Notice bibliographique

RevueSultan Qaboos University medical journal · 2025
Typearticle
Langueen
DomaineNeuroscience
ThématiqueGenetic Neurodegenerative Diseases
Établissements canadiensnon disponible
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésMedicineEpilepsyAtaxiaMiddle EastPediatricsPsychiatryGeography

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

We report a novel presentation of autosomal recessive spastic ataxia of Charlevoix-Saguenay (ARSACS) in a 9-year-old Moroccan male patient born to consanguineous parents, expanding the known clinical spectrum of the disease. The patient presented to a tertiary care hospital in Rabat, Morocco, in 2023. This case presents an unusual phenotype with early-onset epilepsy beginning at age 5, significantly broadening the known phenotypic spectrum of ARSACS. While initial neuroimaging was unremarkable, the patient exhibited classical retinal involvement with bilateral nerve fibre layer thickening. Genetic analysis revealed a previously unreported homozygous frameshift mutation in the SACS gene (c.12429delT), representing the first documented case in the Moroccan population. This observation extends both the understanding of ARSACS' clinical heterogeneity and its geographical distribution in North Africa. The patient responded favourably to antiepileptic treatment and physiotherapy which underscores the importance of early recognition and multidisciplinary management in atypical presentations. This case highlights the necessity of considering ARSACS in the differential diagnosis of early-onset ataxia with epilepsy, particularly in consanguineous populations.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,003
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,075
Score d'incertitude au seuil0,836

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,003
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,001
Études des sciences et des technologies0,0000,002
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0010,000
Intégrité de la recherche0,0000,001
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,042
Tête enseignante GPT0,241
Écart entre enseignants0,199 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations0
Publié2025
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