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Enregistrement W4413638285 · doi:10.7759/cureus.91053

Adolescent-and-Young-Adult-Onset Multisystem Langerhans Cell Histiocytosis With Central Nervous System Involvement: A Case Report

2025· article· en· W4413638285 sur OpenAlexaff
Sruthi Dontu, Mei Zheng, Michael Chahin

Notice bibliographique

RevueCureus · 2025
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueHistiocytic Disorders and Treatments
Établissements canadiensCancer Care Ontario
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésMedicineLangerhans cell histiocytosisMultisystem diseaseCentral nervous systemPathologyHistiocytosisInternal medicineDisease

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Langerhans cell histiocytosis (LCH) is a proliferative disorder causing normally immune-responsive Langerhans cells to abnormally accumulate in various tissues and organs. Most available data on LCH is derived from pediatric populations, with limited literature focusing on adult LCH, which is rarer. Multisystem involvement in LCH, including central nervous system (CNS) involvement, is often higher risk and poorer prognosis. Standardized treatment recommendations remain limited, particularly in adolescent and young adult (AYA) populations. Discussed below is a case of AYA-onset multisystem LCH with CNS and skeletal system involvement, which was successfully treated with cladribine therapy. An 18-year-old male with no significant past medical history presented with left orbital pain and swelling. Laboratory, imaging, and biopsy results were consistent with a diagnosis of multisystem LCH. The patient was started on cladribine at 0.1 mg/kg/day for 7 days, along with Pneumocystis pneumonia prophylaxis and symptomatic management of facial pain and headaches. After four cycles of cladribine therapy, the patient exhibited symptomatic resolution and complete response of CNS and skeletal lesions. This highlights one potential therapeutic approach yielding a favorable outcome in a borderline case of AYA-onset LCH without targetable mutations on tissue next-generation sequencing (NGS). It also underscores the need for systemic therapy in patients with CNS involvement to avoid future long-term neurodegenerative complications. Further prospective studies and clinical trials are warranted to yield standardized treatment regimens for adult patients with LCH, particularly with multisystem involvement, including CNS.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,426
Score d'incertitude au seuil0,850

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,009
Tête enseignante GPT0,237
Écart entre enseignants0,228 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations0
Publié2025
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Résumé présentoui

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