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Enregistrement W4414305430 · doi:10.1016/j.hctj.2025.100120

Transition services in 22q11 deletion syndrome: Hit or miss

2025· article· en· W4414305430 sur OpenAlexafffundabout
Sophie Ayoub, Sandra Meier, Cheryl Cytrynbaum, Ann Swillen, Luzius A. Steiner, Holly Carbyn, Bernice S. Elger, Eva De Clercq

Notice bibliographique

RevueHealth Care Transitions · 2025
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueCongenital heart defects research
Établissements canadiensUniversity of TorontoHospital for Sick ChildrenIzaak Walton Killam Health CentreDalhousie University
Organismes subventionnairesCanadian Institutes of Health ResearchCanada Research ChairsSchweizerischer Nationalfonds zur Förderung der Wissenschaftlichen Forschung
Mots-clésTransition (genetics)Transitional careDeletion syndromeLongitudinal dataMEDLINE

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Introduction: 22q11 deletion syndrome (22q11DS) is a rare genetic condition and the most common microdeletion in humans. The symptomatology is broad and variable between individuals. It is usually diagnosed in childhood and requires a multidisciplinary lifelong approach including a structured transitional care process. This study therefore seeks to enrich our understanding of transitional care for individuals with 22q11DS by exploring the insights from healthcare professionals (HCPs) from Europe and Canada with multidisciplinary backgrounds. Methods: This interview study was part of a larger mixed-methods research project, with the qualitative component concentrating on gathering insights from HCPs involved in patient care through semi-structured interviews. We conducted qualitative thematic analysis while focusing on transitional care within families caring for a child with 22q11DS from the perspective of HCPs. Results: The 20 HCPs interviewed came from diverse professional backgrounds and all had clinical experience with 22q11DS. Our analysis of the data identified three primary themes. Our participants emphasized the inadequacy of the transitional care system, despite its critical importance. HCPs tried their best to overcome the challenges by relying on longer follow-up with their patients, with some even merging children and adult services. There was a shared desire among HCPs for a structured transitional care plan, better access to adult services for 22q11DS, and a more integrated, collaborative approach. Conclusion: This study highlights the inadequacy of transitional care for individuals with 22q11DS and their families, showing a need to better align policies and clinical practice. Filling the gap between existing policies and the desired transitional care services is essential. The latter includes: an appropriate longitudinal transition plan, strong psychological support not only for the individual with 22q11DS but also for their family, a coordination system, and accessible adult services with expertise on 22q11DS.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,002
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,007
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,021
Score d'incertitude au seuil0,042

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0020,007
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0010,001
Études des sciences et des technologies0,0070,003
Communication savante0,0020,002
Science ouverte0,0010,009
Intégrité de la recherche0,0020,003
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0090,001

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,010
Tête enseignante GPT0,326
Écart entre enseignants0,317 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations0
Publié2025
Routes d'admission3
Résumé présentoui

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