Airway Disease Progression on Chest Computed Tomography in Children With Primary Ciliary Dyskinesia
Notice bibliographique
Résumé
RATIONALE: The longitudinal trajectory of airway disease on chest computed tomography (CT) and risk factors for progression in primary ciliary dyskinesia (PCD) is largely unknown. METHODS: Longitudinal analysis of structural airway disease among children with PCD enrolled in a prospective, multicenter observational study, stratified by ultrastructural defect group. CTs were scored utilizing the Melbourne-Rotterdam Annotated Grid Morphometric Analysis for PCD, evaluating airway abnormalities in a hierarchical order: atelectasis, bronchiectasis (%BE), airway wall thickening, and mucus plugging/tree in bud opacities (%MP). Volume fraction of each component was expressed as % of total lung volume. %Disease (%DIS) is the sum of all components. Mixed effects regression analyses were utilized to describe the association between clinical predictors and CT scores adjusted for relevant covariates. RESULTS: Chest CTs (N = 424) were obtained from 142 children over a mean (SD) of 4.9 (3.7) years. Mean (SD) age at first CT was 8.5 (4.6) years. Mean %DIS increased with age for the cohort (0.09% per year, 95% CI: 0.02-0.15, p < 0.01), driven by increased %BE (0.06 higher per year, 95% CI: 0.04-0.08, p = 0.0001) and increased odds of MP (1.14 higher odds per year, 95% CI: 1.08-1.21, p < 0.0001). Children with inner dynein arm and microtubular defects had increased mean %DIS and increased odds of MP compared to other ciliary abnormalities (1.73% higher, 95% CI: 0.71-2.74, p = 0.001; 3.21 higher odds per year, 95% CI: 1.73-5.95, p < 0.001). Annual increase in CT scores did not differ between defect groups. CONCLUSIONS: Children with PCD experience progressive bronchiectasis and worsening mucus plugging with age.
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Scores Codex et Gemma par catégorie
| Catégorie | Codex | Gemma |
|---|---|---|
| Métarecherche | 0,000 | 0,000 |
| Méta-épidémiologie (sens strict) | 0,000 | 0,000 |
| Méta-épidémiologie (sens large) | 0,000 | 0,000 |
| Bibliométrie | 0,001 | 0,002 |
| Études des sciences et des technologies | 0,000 | 0,000 |
| Communication savante | 0,000 | 0,000 |
| Science ouverte | 0,000 | 0,000 |
| Intégrité de la recherche | 0,000 | 0,000 |
| Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger) | 0,000 | 0,000 |
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