MétaCan
Menu
Retour à la cohorte
Enregistrement W4414642506 · doi:10.1177/22143602251370589

An interesting report of POPDC3 limb girdle muscular dystrophy R26 from India

2025· article· en· W4414642506 sur OpenAlexaff
Dipti Baskar, Kiran Polavarapu, Ananthapadmanabha Kotambail, Gautham Arunachal, Seetam Kumar Tumulu, Madhulika Kotra, Darshan Gowda, Atchayaram Nalini, Seena Vengalil

Notice bibliographique

RevueJournal of Neuromuscular Diseases · 2025
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueMuscle Physiology and Disorders
Établissements canadiensOttawa HospitalChildren's Hospital of Eastern OntarioUniversity of Ottawa
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésLimb-girdle muscular dystrophyCreatine kinaseMuscular dystrophyCohortCohort study

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Introduction: Popeye domain containing 3 ( POPDC3 ) gene encodes a protein involved in membrane trafficking and is highly expressed in skeletal muscles. POPDC3 pathogenic variants are associated with LGMDR26. Only a few reports of POPDC3 LGMD exist worldwide and none from India. Herein, we describe the first case of POPDC3 LGMD26. Methods: This is a case report from a neurology referral center in India. All the clinical, laboratory and electrophysiological data were collected from the medical records. Results: A 34-year-old man born to non-consanguineous parents presented with progressive proximal weakness of lower limbs from 22 years of age. He developed calf muscle pain and recurrent falls on walking for 7 years. He had atrophy of calves (medial gastrocnemius more than lateral) along with weakness of hip extensor, adductors and knee flexors and normal upper limb power, resembling Miyoshi myopathy. Serum creatine kinase ranged from 3524 to 6531 U/L. Muscle MRI showed selective atrophy of gluteus maximus, quadriceps femoris, semimembranosus and gastrocnemius with sparing of rectus femoris, gracilis and sartorius. Muscle biopsy done elsewhere and reported to show dystrophic features and immunohistochemistry showed positive staining for dystrophins and sarcoglycans. Clinically the possibility of LGMDR2/Dysferlinopathy, was considered and whole exome sequencing was done which revealed a novel homozygous pathogenic nonsense premature termination codon (PTC) variant (NM_022361.5) c.316C > T (NP_079130.2:) p.Arg106Ter) in exon 2 of POPDC3 gene. Conclusion: This is the first report of POPDC3- LGMDR26 from India detected among a large cohort (461 genetically confirmed cases). POPDC3 gene variations should be considered in distal onset LGMDs with markedly elevated serum creatine kinase levels.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,870
Score d'incertitude au seuil0,644

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,005
Tête enseignante GPT0,265
Écart entre enseignants0,260 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations0
Publié2025
Routes d'admission1
Résumé présentoui

Explorer davantage

Même revueJournal of Neuromuscular DiseasesMême sujetMuscle Physiology and DisordersTravaux en français237 207